Revista Española de Cirugía Ortopédica y Traumatología

Revista

Española

de

Cirugía

Ortopédica

y

Traumatología

www.elsevier.es/rot

NOTA

CLÍNICA

Enfermedad

de

Preiser.

A

propósito

de

un

caso

J.

Andrés

Grau

∗

,

J.M.

Sarabia

Condés,

J.E.

Gil

Gómez,

F.J.

Carrillo

Juliá

y

J.F.

Abellán

Guillén

ServiciodeTraumatologíayCirugíaOrtopédica,HospitalGeneralUniversitarioJoséM.MoralesMeseguer,Murcia,Espa˜na

Recibidoel27demayode2012;aceptadoel3deoctubrede2012 DisponibleenInternetel23dediciembrede2012

PALABRASCLAVE

Necrosisavascular; Escafoides; Preiser; Mano

Resumen Lanecrosis avascular idiopática delescafoides o enfermedadde Preiser es una entidaddelaquesehandescritopocoscasos.Enalgunasocasionesesdiscutiblesisetratade unaosteonecrosisespontáneaorepresentaunprocesopatológicosecundarioaenfermedades sistémicas,tratamientoquimioterápicooestárelacionadaconelconsumodeesteroides.

Presentamoselcasodeunamujerde20a˜nosdeedad,sintraumatismoprevio,condoloren lamu˜necaderechade4a˜nosdeevolución.Habíasidoerróneamentediagnosticadadeuna ten-dinitisytratadadeformaconservadorasinmejoría.Sesolicitaronestudiosdeimagenmediante radiologíasimple.Loshallazgosradiológicospresentabanunaanomalíadelpoloproximaldel escafoidesqueoriginabaunafragmentacióndelmismo,hechoqueseconfirmóposteriormente conlarealizacióndeunaTC.AcontinuaciónserealizóunaRMNenlaqueseobservaron crite-riosdeisquemia,fundamentalmenteenpoloproximal.EnlaRMNconcontrasteparamagnético aparecieronsignosdeviabilidadenelfragmentodistalydeosteonecrosisenelproximal.

Traslaspruebasdeimagensediagnosticódenecrosisavascularidiopática delescafoides. Eltratamientoquirúrgicoconsistióenextirparlosfragmentosnecróticosdelpoloproximaly practicarunaneurectomíadelnerviointeróseoposterior.

A los2a˜nosde la intervención,la paciente se encuentraasintomáticay con unbalance articularcompletodelamu˜necaintervenida.

©2012SECOT.PublicadoporElsevierEspaña,S.L.Todoslosderechosreservados.

KEYWORDS

Avascularnecrosis; Scaphoid;

Preiser’s; Hand

Preiser’sdisease.Acasestudy

Abstract TheidiopathicavascularnecrosisofthescaphoidorPreiser’sdiseaseiscondition aboutwhichfewcaseshavebeendescribed.Inthemajorityofcases,itisdebatablewhether itisactuallyaspontaneousosteonecrosis,orapathologicalprocesssecondarytoasystematic disease,oraresultofchemotherapytreatment,orassociatedwithtakingsteroids.

Wepresentthecaseofa20-yearoldwoman,withnoprevioustrauma,withpaininherright wrist,whichprogressedoveraperiodoffouryears.Itwaswronglydiagnosedasatendinitis, andwastreatedconservativelywithoutanyimprovement.AsimpleX-raywasrequestedthat showedanabnormalityoftheproximalpoleofthescaphoidthatwasbeginningtofragment;a factwhichwasconfirmedlaterbyperformingaCTscan.Thiswasfollowedbynuclearmagnetic

∗_{Autorparacorrespondencia.}

Correoelectrónico:josfain2@hotmail.com(J.AndrésGrau).

1888-4415/$–seefrontmatter©2012SECOT.PublicadoporElsevierEspaña,S.L.Todoslosderechosreservados. http://dx.doi.org/10.1016/j.recot.2012.10.002

resonancespectroscopy(NMR),whichshowedsignsofischaemia,mainlyintheproximalpole. ThereweresignsofviabilityinthedistalfragmentintheNMRusingparamagneticcontrast.

Aftertheimagingtests,idiopathicavascular necrosisofthescaphoidwasdiagnosed. The surgicaltreatmentconsistedoftheremovalofnecroticfragmentsoftheproximalpoleand removaloftheposteriorinterosseous-nerve.

Twoyearsaftertheintervention,thepatientisasymptomaticandwithacompleterangeof movementintheoperatedwrist.

©2012SECOT.PublishedbyElsevierEspaña,S.L.Allrightsreserved.

Introducción

Lanecrosisavascularidiopáticapuedeafectaravarios hue-sos.Enelcarpo,lanecrosisdelsemilunar(enfermedadde Kienböck)esunaentidadmuybienconocida,sinembargo, lanecrosisavascularidiopáticaqueafectaalescafoideses unaentidadmuchomenosfrecuente1_{,yquehasidoasociada}

alnombredePreiser2_{,primerautorendescribirla,desdesu}

publicaciónen1910.

Eltérminoidiopáticoseasociaaetiologíadesconocida3_.

Sinembargo, han sido descritos en la literatura4 _algunos

casos en el contexto de una enfermedad sistémica que precisabantratamientosprolongadosconcorticosteroideso quimioterapia.

Hoyendía,lamayoríadelosautoresestándeacuerdo enquelahistoriapreviadetraumasobrelamu˜necaexcluye eldiagnósticodela enfermedaddePreiser. Porotro lado, se acepta claramente la vulnerabilidad del escafoides a lanecrosis, sobretodo ensu polo proximal,debido a las característicasanatómicas desu vascularización5_.Aunque

lanecrosisavascularenelPreiserocurresinquehayauna historiapreviadeda˜notraumático,enlaclínicaaveceses difícilexcluirla posibilidaddeque existauntraumatismo leveorepetitivo6_.

Actualmente, la definición de la enfermedad de Prei-serconsisteenlaosteonecrosisdelescafoidessinetiología conocida.Amenudosepresentaclínicamentecomounleve dolordemu˜necadecomienzoinsidioso.

Material

y

método

Casoclínico

Presentamoselcasodeunapacientede20a˜nosdeedad,que presentabadolorenlamu˜necaderechade4a˜nosymedio de evolución, siendo la derecha su mano dominante. No presentabaantecedentespersonalesdeinterés.Norefería antecedentetraumáticoprevio.

Desdeelcomienzodelaclínica,2a˜nosantes,lapaciente referíaquehabíasidodiagnosticadadetendinitisytratada de forma conservadora con antiinflamatorios, inmoviliza-cionesconférula deyeso,fisioterapiae infiltraciones.No presentabamejoría.

Trasesos2a˜nos,enelmomentodelaexploración pre-sentaba dolor en región dorsal de mu˜neca derecha y en tabaqueraanatómica,noexistíapérdidadefuerzarespecto alamanocontralateralylaexploraciónneurológicaera nor-mal. El balance articular se encontraba limitado: flexión

Figura1 Radiografíaanteroposteriorylateraldelamu˜neca derecha. Se observa la fragmentación del polo proximal del escafoides.

dorsal 10◦,flexiónpalmar 20◦,prono-supinación completa nodolorosa.Desviaciónradial25◦dolorosa,desviación cubi-tal40◦dolorosa.

Se solicitaron estudios de imagen mediante radiología simple(fig.1),TC(figs.2y3)yRMNestándaryconcontraste (fig. 4).Los hallazgos enla radiologíasimplepresentaban una anomalía del polo proximal del escafoides que origi-nabaunafragmentacióndelmismo.Estafragmentaciónse confirmóconmásdetalleconel TC.LaRMNfuelaprueba determinanteparaeldiagnóstico.Loscambiosquese obser-varonenlaRMNensecuenciasT2consaturacióngrasa(a), T1(b) yT1consaturacióngrasatras laadministraciónde contrasteparamagnéticointravenoso(c)(fig.4), confirma-ronloscambiosdeimagencompatiblesconunPreisercomo biendescriben Schmittetal.5_{.Nuestrocaso presentóuna}

disminución de la intensidad de se˜nal en las secuencias

Figura2 TC,cortescoronalysagital,queconfirmala frag-mentación del polo proximal del escafoides, sin signos de consolidaciónósea.

Figura3 ImagendeTCconreconstruccióntridimensional.

simples en el escafoides, con un realce de la se˜nal tras aplicarcontrasteparamagnéticoenelfragmentodistaldel escafoides,indicando vascularizacióndel mismo,y porlo tanto,viabilidad.Sinembargo,elfragmento proximalque presentóalteración también enlas secuencias simplesno mostró realce con el contraste, siendo compatible con necrosisdelmismo.

Basándonosenlosresultadosdelapruebasdeimagen5_,

donde enlas secuencias simples existe una alteración de lase˜nal detodo el escafoides,nosolodel poloproximal, asícomolaimagendeavulsionescorticalesenlaperiferia en el TC y sumadoa la ausencia de traumatismo previo, hacequepodamosdescartarlaposibilidaddeunafractura osteocondraldepoloproximaldeescafoidespostraumática, realizandoeldiagnósticodeenfermedaddePreiser(estadio avanzado)5_.

Actualmente existen estudiosen losque hayautores a favordelapresenciadeosteonecrosissoloenelpolo proxi-maldelescafoidesenelPreiser7_.

Gracias a los avances de la técnica, podemos obtener informacióndetalladadelamicroestructuraóseaydela via-bilidaddelescafoidesconelusodelaTCdealtaresolución ylaRMNconcontraste.Enestecaso,fueronfundamentales paralarealizacióndeldiagnósticodiferencialconlas frac-turas osteocondralesdelpolo proximaldelescafoides8_,lo

primeroadescartardadalaimagendelaradiologíasimple. Siguiendo la clasificaciónde Schernberg et al.9

encontra-mos2 tipos: tipo iao fracturasin disociaciónescafolunar (existeintegridaddelligamentoescafolunar)yeltipoibcon

disociación escafolunar (fractura del tercio proximal del escafoidescuyotrayectopasadistalmentealpuntode inser-cióndelligamentoescafolunar).

TantolaRMNconcontrastecomolaTCdealtaresolución nospermitendiferenciarquézonasanatómicasdel escafoi-desseencuentranafectadasporuncompromisovascular,y siexistefractura,quécaracterísticasdeimagentiene, per-mitiéndonosdiferenciar entre unafractura postraumática deunapatológica,poralteraciónenlavascularización.Son claveenladetecciónprecozdelaenfermedaddePreisery descripcióndesuestadio.

Según Schmitt etal.5 _{se diferencian 3fases evolutivas}

oestadiosenelPreiserbasadosenlaRMNconcontrastey laTC. Unestadio inicialcon osteoesclerosis proximalcon áreasdeedema.Estadioavanzado,dondeelpoloproximal secolapsa ycuya característica principal es la presencia defracturas patológicas con pérdida de volumen, que se diferenciandelasfracturasosteocondralesproximales pos-traumáticasporsutrazoparalelouoblicuorespectoeleje longitudinaldelescafoides,presenciadeáreasdeesclerosis aambosladosdeltrazodefracturayunalocalización peri-féricatipoavulsióncortical5_{.Finalmente,unestadiofinal}

delPreisercon unaosteonecrosiscompletadelescafoides ogranpartedeél sinrealcedelase˜nal enlaRMNtrasla aplicacióndecontraste.

Ennuestro caso,las imágenessoncompatiblesconuna enfermedaddePreiserestadioavanzado,confragmentación delpoloproximal.Elfragmentodistalesviable.

Sedecidiótratamientoquirúrgico.Realizamosun abor-daje dorsal entre el tercer y cuarto compartimento más capsulotomía.Seidentificóelpoloproximaldelescafoides queseencontrabacompletamenteintegradoalfragmento distalaunqueconimportantesirregularidadesenla super-ficieosteocondral, sobretodo aniveldorsal. Elligamento escafolunarpresentabaindemnidaden2terciosdelmismo presentandoestabilidad,quesecomprobóalobservar movi-miento en bloque del escafoides y el semilunar con los movimientosdeflexoextensióndelamu˜neca.Serealizóla extirpación del fragmento proximal (conservando el liga-mentoescafolunar) másneurectomíadel nerviointeróseo posterior. Tras la cirugía se inmovilizó con férula ante-braquial durante 3 semanas y posteriormentese inició el tratamientorehabilitador.

T2 con saturación grasa T1 T2 saturación grasa

A

B

C

Figura4 RMN,cortecoronalensecuenciasT2consaturacióngrasa(A),T1(B)yT1consaturacióngrasatraslaadministración de contrasteparamagnéticointravenoso (C).Observamosalteración dela intensidad dese˜nal en lassecuenciassimples en el fragmentodistal delescafoidescon realce traselcontraste,que indicanvascularizacióndelmismo, loquesugiereviabilidad. Elfragmento proximalcon alteracióntambiénen lassecuenciassimples, nomuestra realce conel contraste, compatiblecon necrosisdelmismo.

Alos2 a˜nosdeltratamiento quirúrgico,la pacientese encuentracompletamenteasintomáticayconuna recupera-cióncompletadelbalancearticulardelamu˜neca,habiendo recuperadosuactividaddiarianormal.

Discusión

Cuando hablamos de necrosis avascular idiopática de un huesodelcarpo,normalmentehacemosreferenciaal semi-lunar, enfermedad de Kienböck. A pesar de la elevada frecuenciade necrosis del polo proximal enlas fracturas deescafoides, por su altoriesgo desde el punto de vista vascular,raramente seveafectadoporunanecrosis avas-cularidiopática10_{. Algunoscasosdescritos enla literatura}

asocianunanecrosisavasculardelescafoidesdentrodeun contextodeenfermedadsistémicacontomadeesteroides oquimioterapia7_.

Encualquiercaso, elaportevascular inadecuadoesun denominadorcomúnentodaslasseriesdenecrosisdel esca-foidespublicadashastaahora,siendoelmotivoporelque diversosautoreshanestudiadosuanatomía vascular. Gel-bermanetal.11 _{demostraron queentreel 70yel 80%del}

aportevascular delpolo proximal del escafoides procede deunarama dela arteriaradial quepenetra a travésde lacrestadorsal,deformaqueunafracturaatravésdela crestaodelpolo proximalproduciría unadisrupción com-pletadelavascularizacióndeestazonaanatómicayqueen últimainstanciallevaríaalanecrosisavascular.

Porotrolado,Panagisetal.12_{,estudiaroneltama˜noyla}

distribucióndelasanastomosisintraóseas,observandoque losindividuosenlosqueexistíanampliaszonasdependientes deunsolovaso presentabanmayor incidencia denecrosis avascular.

Elescafoidesesunapiezacentralenlaestabilidaddela mu˜neca,tanto enlacinéticacomoenlacinemáticadela misma.Paramantenerlasrelacionescarpianas,el escafoi-destiene5articulaciones,loquehacequeestécubiertode cartílagoenlamayorpartedesusuperficie,dificultandoel accesovascular.Gelbermanetal.11 _{describen solo2vasos}

perforantesatravésdelasinsercionesligamentosas,zonas nocubiertasporcartílago.Taleisniketal.13 _{tambiénhacen}

referenciaen susestudios a 2peque˜nos vasosadicionales que penetran enel polo proximaldel escafoidesa través deligamentos.Sinembargo,estavascularizaciónproximal esinsuficienteporsímisma,lamayorpartedependedeun vasoretrógrado,ramadelaarteriaradialqueseintroducea niveldorsalenlatuberosidad.Estaeslaanatomíavascular quedesempe˜naunpapelimportanteeneldesarrollodela necrosisavascularidiopática.

En2001,Buttermannetal.14_{,confirmanlosestudios}

ana-tómicosprevios yobservan que puedeexistir unapresión extrínsecageneradaporlosligamentosyestrechas membra-nasquetienenqueatravesarlosvasoshastapenetrarenel escafoides.Estapresiónpuedeaumentarconlos movimien-tosyciertasposicionesdelamu˜neca,pudiendocolapsarlos vasosqueaportannutriciónalescafoidesensuentradaal mismo.

Todas estas aportaciones especulan sobre la etiología de la enfermedad de Preiser, donde peque˜nos microtrau-matismosrepetitivosentornoalasestructurasanatómicas puedenfrenarelaportevasculardelescafoidesyseríanlos

causantesdeldesarrollodelanecrosisavascularidiopática ensujetosconunamayorpredisposición6_.

Herberty Lanzetta10 _{establecieron la hipótesis de que}

cierto porcentaje de pacientes podrían recibir la vascu-larización del polo proximal del escafoides a través del complejoligamentosoescafolunar,deformaqueanteuna fracturaestepodríapermanecerviable.Estehecho explica-ríaquepuedaproducirseunanecrosisdelpoloproximalsin fracturaprevia.En1993,estudiana8pacientesconnecrosis avasculardelpoloproximaldelescafoides.Enestaseriela radiologíasimplenoencuentrasignosdefracturapreviade escafoides. Esta necrosis segmentaria apoya su hipótesis, donde una avulsión traumática del ligamento escafolunar podríaverafectadalavascularizacióndelpoloproximaldel escafoides enlos que existe esta variedad anatómica.En nuestrocasosebarajócomoposibleetiologíaestetipode necrosisavascular,alafectarseúnicamenteestazona par-celaria.Sinembargo,durantelaintervenciónquirúrgicase observóqueelligamentoescafolunarestabaindemneen2 terceraspartes,yporlotanto,enelcasodequenos encon-tráramosanteestavariedadanatómica,lavascularización notendríaporquéhabersevistoafectada.

Nakamuraetal.15_{,en1991,valoraronlainfluenciadela}

varianzacubitalcomoposiblefactorcausantedeldesarrollo delPreiser,enunaampliaseriede23pacientesconnecrosis avascular idiopática, yconcluyeron quequedaba excluida comoelementoparticipanteenlapatogénesis.

Desdeel puntode vista diagnóstico,hoy día contamos con másavancesenla técnicadiagnóstica delosque dis-poníaPreiseren1910.Dehecho,unalecturacríticadesu trabajooriginal2_{revelaqueintentóexplicar porqué}

algu-nas fracturas de escafoides noaparecían en la radiología simple,hastamesesdespuésdeltraumatismo.Preisercreía queelorigeneraunestadoavascularqueseoriginabatras elda˜no.Actualmente,ladefinicióndePreisernoesválida, yaqueseentiendeestaenfermedadcomounaosteonecrosis sinetiologíaconocidayuntraumatismopreviolaexcluye.

Hoyque contamos con la calidaddela radiología sim-ple,así comodelapresenciadela TCylaRMNconysin contraste, noseríadescabelladopensar quelos 5 pacien-tes de Preiser seríandiagnosticados de fractura agudade escafoides6_.

Actualmente,paralospacientesenlosquesospechamos unalesiónenelescafoides,dondelaradiologíasimpleinicial es normal, contamos con la RMN.La imagen que propor-ciona laRMNnos permitediscriminarfracturas ocultasde contusionesóseaseinclusoderoturadeligamentos.La pre-senciadelaRMNconcontrasteparamagnético(clavepara describirelestadovascular) permiteasuvez,diferenciar estadosdeviabilidaddelpoloproximalfrentealanecrosis avascular,ydetectarlapresenciadeunafracturaprevia,lo cualestrascendentalparalaplanificaciónterapéutica16_.Las

fracturasocultasdelescafoidescorrespondenaun16%.La RMNpermitedetectarestasfracturascon unasensibilidad yespecificidaddel100%,asícomolascontusionesyedemas óseos12_.

AunquelaenfermedaddePreiseresinicialmente consi-deradaidiopática,estáaceptadoqueunadesusprincipales etiologíaspodríanserlosmicrotraumasrepetitivos,asícomo las complicaciones derivadasde latoma deciertas medi-cacionesyestovaunidoalospatronesdealteracióndela vascularizacióndelpoloproximal17_{.Debidoaestacapacidad}

paradetectarcambiosenlavascularización,asícomo frac-turasocultas,laRMNconysincontrasteconstituyelaprueba diagnósticaesencialparadetectarestararaentidad.

A su vez, nos permite diferenciar 2 patrones diferen-tes:tipoi,caracterizadoporcambiosdese˜naldeisquemia y/onecrosisqueafectanalatotalidaddelescafoides,yun tipo ii, donde esos cambios de se˜nal se limitana un50% omenos, predominandoel poloproximalyteniendo estos pacientesunpronósticomásfavorable5,17_.

Ennuestrocaso,correspondeauntipoii,dondese con-serva la vascularización en el fragmento distal de mayor tama˜no,cumpliendo criterios de isquemia grave/necrosis delfragmentoproximal.

Así, fue Herbert yLanzettaet al.10 _{quienes hicieronel}

primerestadiajedelaenfermedadenfuncióndelas imá-genes de radiología simple, haciendo una división en 4 estadios, desde una imagen normal en el estadio inicial hastaunpatróndecolapsocompletoconosteoartritisenel estadioiv.

Existe unagran variedad deopcionesterapéuticas que van desde el tratamiento conservador mediante inmovili-zación a técnicas quirúrgicas diversas: revascularización, osteotomías radiales, artroplastias de silicona, artrodesis 4 esquinas, excisión del escafoides o carpectomía de la filaproximal6_{.Esuntratamientoquenoestáestandarizado}

debido fundamentalmente a la gran cantidad defactores sobrelosquesebasasuetiologíayalosdiferentesestadios delaenfermedad.

Los procedimientos de revascularización estarían indi-cadosenestadios inicialesdondehaynecrosissincambios degenerativosomuyleves(estadiosiyii),dondeelproceso puede aúnser reversible.Cuando aparece uncolapso del carpoycambiosirreversibles(estadiosiiiyiv),la reconstruc-ciónyanosepuedellevaracabo.Enestoscasosrecurrimos aprocedimientosderescatecomolaexcisióndelescafoides ocarpectomíaproximal.

Nuestro casopodría serconsideradocomo unestadioi. Hemosrealizadounaexéresisdelfragmentonecróticoyuna neurectomía del interóseo posterior por considerarla una técnicapocoagresiva yquenocerrabaotrasposibilidades quirúrgicas futuras. La paciente está libre de sintomato-logíaclínica, presentandounrango demovilidadyfuerza completaalos2a˜nos.

Enla literaturaserecogendiversosresultadosparalas diferentes opciones terapéuticas. De Smet et al.4_{, en su}

serierecogen4casosenestadioiii,quefuerontratadoscon carpectomíaproximal,donde3deellosobtuvieron resulta-dosmuysatisfactorios.

Porsuparte,Moranetal.17_{,en2006publicanuntrabajo}

querecogesusresultadostraselusodeinjertovascularizado deradiodistalen8pacientesconnecrosisavascular idiopá-ticaen estadiosii yiii, concluyendoque esta opcióndebe ser reservadapara pacientesen estadios iyii de Herbert sin evidencia de artrosis radiocarpiana o de inestabilidad carpiana.Lapresenciadeartrosisenlaarticulación radio-carpianaomediocarpianaseríaunaindicacióndeexéresis delescafoidesyartrodesis18_.

Viegas19 _{en 1988 y posteriormente Menth-Chiari y}

Poehling20 _{en2000aplicanundesbridamientoartroscópico}

detoda lasuperficie necrótica delescafoidesenun esta-dio inicial, mejorando la función yproduciendo un alivio completodeldolor.

Conclusiones

LaRMNhasupuestounimportanteavanceeneldiagnóstico dela enfermedad de Preiser. Actualmenteno hay ningún algoritmoterapéutico estandarizadoparaestospacientes, yexisteunagran variedad detratamientosenfunciónde los cambios degenerativos observados. Nuestra experien-ciacon la exéresisde los fragmentosnecróticos asociada aneurectomíahasidofavorable.

Nivel

de

evidencia

Niveldeevidenciav.

Responsabilidades

éticas

Proteccióndepersonasyanimales.Los autoresdeclaran queparaestainvestigaciónnosehanrealizado experimen-tosensereshumanosnienanimales.

Confidencialidad de los datos.Los autores declaran que hanseguidolosprotocolosdesucentrodetrabajosobrela publicacióndedatosdepacientesyquetodoslospacientes incluidosenelestudiohanrecibidoinformaciónsuficiente yhandado su consentimientoinformado por escritopara participarendichoestudio.

Derechoalaprivacidadyconsentimientoinformado.Los autoresdeclaranqueenesteartículonoaparecendatosde pacientes.

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