Revista Española de Cirugía Ortopédica y Traumatología

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Revista

Española

de

Cirugía

Ortopédica

y

Traumatología

www.elsevier.es/rot

NOTA

CLÍNICA

Enfermedad

de

Preiser.

A

propósito

de

un

caso

J.

Andrés

Grau

,

J.M.

Sarabia

Condés,

J.E.

Gil

Gómez,

F.J.

Carrillo

Juliá

y

J.F.

Abellán

Guillén

ServiciodeTraumatologíayCirugíaOrtopédica,HospitalGeneralUniversitarioJoséM.MoralesMeseguer,Murcia,Espa˜na

Recibidoel27demayode2012;aceptadoel3deoctubrede2012 DisponibleenInternetel23dediciembrede2012

PALABRASCLAVE

Necrosisavascular; Escafoides; Preiser; Mano

Resumen Lanecrosis avascular idiopática delescafoides o enfermedadde Preiser es una entidaddelaquesehandescritopocoscasos.Enalgunasocasionesesdiscutiblesisetratade unaosteonecrosisespontáneaorepresentaunprocesopatológicosecundarioaenfermedades sistémicas,tratamientoquimioterápicooestárelacionadaconelconsumodeesteroides.

Presentamoselcasodeunamujerde20a˜nosdeedad,sintraumatismoprevio,condoloren lamu˜necaderechade4a˜nosdeevolución.Habíasidoerróneamentediagnosticadadeuna ten-dinitisytratadadeformaconservadorasinmejoría.Sesolicitaronestudiosdeimagenmediante radiologíasimple.Loshallazgosradiológicospresentabanunaanomalíadelpoloproximaldel escafoidesqueoriginabaunafragmentacióndelmismo,hechoqueseconfirmóposteriormente conlarealizacióndeunaTC.AcontinuaciónserealizóunaRMNenlaqueseobservaron crite-riosdeisquemia,fundamentalmenteenpoloproximal.EnlaRMNconcontrasteparamagnético aparecieronsignosdeviabilidadenelfragmentodistalydeosteonecrosisenelproximal.

Traslaspruebasdeimagensediagnosticódenecrosisavascularidiopática delescafoides. Eltratamientoquirúrgicoconsistióenextirparlosfragmentosnecróticosdelpoloproximaly practicarunaneurectomíadelnerviointeróseoposterior.

A los2a˜nosde la intervención,la paciente se encuentraasintomáticay con unbalance articularcompletodelamu˜necaintervenida.

©2012SECOT.PublicadoporElsevierEspaña,S.L.Todoslosderechosreservados.

KEYWORDS

Avascularnecrosis; Scaphoid;

Preiser’s; Hand

Preiser’sdisease.Acasestudy

Abstract TheidiopathicavascularnecrosisofthescaphoidorPreiser’sdiseaseiscondition aboutwhichfewcaseshavebeendescribed.Inthemajorityofcases,itisdebatablewhether itisactuallyaspontaneousosteonecrosis,orapathologicalprocesssecondarytoasystematic disease,oraresultofchemotherapytreatment,orassociatedwithtakingsteroids.

Wepresentthecaseofa20-yearoldwoman,withnoprevioustrauma,withpaininherright wrist,whichprogressedoveraperiodoffouryears.Itwaswronglydiagnosedasatendinitis, andwastreatedconservativelywithoutanyimprovement.AsimpleX-raywasrequestedthat showedanabnormalityoftheproximalpoleofthescaphoidthatwasbeginningtofragment;a factwhichwasconfirmedlaterbyperformingaCTscan.Thiswasfollowedbynuclearmagnetic

Autorparacorrespondencia.

Correoelectrónico:josfain2@hotmail.com(J.AndrésGrau).

1888-4415/$–seefrontmatter©2012SECOT.PublicadoporElsevierEspaña,S.L.Todoslosderechosreservados. http://dx.doi.org/10.1016/j.recot.2012.10.002

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resonancespectroscopy(NMR),whichshowedsignsofischaemia,mainlyintheproximalpole. ThereweresignsofviabilityinthedistalfragmentintheNMRusingparamagneticcontrast.

Aftertheimagingtests,idiopathicavascular necrosisofthescaphoidwasdiagnosed. The surgicaltreatmentconsistedoftheremovalofnecroticfragmentsoftheproximalpoleand removaloftheposteriorinterosseous-nerve.

Twoyearsaftertheintervention,thepatientisasymptomaticandwithacompleterangeof movementintheoperatedwrist.

©2012SECOT.PublishedbyElsevierEspaña,S.L.Allrightsreserved.

Introducción

Lanecrosisavascularidiopáticapuedeafectaravarios hue-sos.Enelcarpo,lanecrosisdelsemilunar(enfermedadde Kienböck)esunaentidadmuybienconocida,sinembargo, lanecrosisavascularidiopáticaqueafectaalescafoideses unaentidadmuchomenosfrecuente1,yquehasidoasociada

alnombredePreiser2,primerautorendescribirla,desdesu

publicaciónen1910.

Eltérminoidiopáticoseasociaaetiologíadesconocida3.

Sinembargo, han sido descritos en la literatura4 algunos

casos en el contexto de una enfermedad sistémica que precisabantratamientosprolongadosconcorticosteroideso quimioterapia.

Hoyendía,lamayoríadelosautoresestándeacuerdo enquelahistoriapreviadetraumasobrelamu˜necaexcluye eldiagnósticodela enfermedaddePreiser. Porotro lado, se acepta claramente la vulnerabilidad del escafoides a lanecrosis, sobretodo ensu polo proximal,debido a las característicasanatómicas desu vascularización5.Aunque

lanecrosisavascularenelPreiserocurresinquehayauna historiapreviadeda˜notraumático,enlaclínicaaveceses difícilexcluirla posibilidaddeque existauntraumatismo leveorepetitivo6.

Actualmente, la definición de la enfermedad de Prei-serconsisteenlaosteonecrosisdelescafoidessinetiología conocida.Amenudosepresentaclínicamentecomounleve dolordemu˜necadecomienzoinsidioso.

Material

y

método

Casoclínico

Presentamoselcasodeunapacientede20a˜nosdeedad,que presentabadolorenlamu˜necaderechade4a˜nosymedio de evolución, siendo la derecha su mano dominante. No presentabaantecedentespersonalesdeinterés.Norefería antecedentetraumáticoprevio.

Desdeelcomienzodelaclínica,2a˜nosantes,lapaciente referíaquehabíasidodiagnosticadadetendinitisytratada de forma conservadora con antiinflamatorios, inmoviliza-cionesconférula deyeso,fisioterapiae infiltraciones.No presentabamejoría.

Trasesos2a˜nos,enelmomentodelaexploración pre-sentaba dolor en región dorsal de mu˜neca derecha y en tabaqueraanatómica,noexistíapérdidadefuerzarespecto alamanocontralateralylaexploraciónneurológicaera nor-mal. El balance articular se encontraba limitado: flexión

Figura1 Radiografíaanteroposteriorylateraldelamu˜neca derecha. Se observa la fragmentación del polo proximal del escafoides.

dorsal 10,flexiónpalmar 20,prono-supinación completa nodolorosa.Desviaciónradial25dolorosa,desviación cubi-tal40dolorosa.

Se solicitaron estudios de imagen mediante radiología simple(fig.1),TC(figs.2y3)yRMNestándaryconcontraste (fig. 4).Los hallazgos enla radiologíasimplepresentaban una anomalía del polo proximal del escafoides que origi-nabaunafragmentacióndelmismo.Estafragmentaciónse confirmóconmásdetalleconel TC.LaRMNfuelaprueba determinanteparaeldiagnóstico.Loscambiosquese obser-varonenlaRMNensecuenciasT2consaturacióngrasa(a), T1(b) yT1consaturacióngrasatras laadministraciónde contrasteparamagnéticointravenoso(c)(fig.4), confirma-ronloscambiosdeimagencompatiblesconunPreisercomo biendescriben Schmittetal.5.Nuestrocaso presentóuna

disminución de la intensidad de se˜nal en las secuencias

Figura2 TC,cortescoronalysagital,queconfirmala frag-mentación del polo proximal del escafoides, sin signos de consolidaciónósea.

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Figura3 ImagendeTCconreconstruccióntridimensional.

simples en el escafoides, con un realce de la se˜nal tras aplicarcontrasteparamagnéticoenelfragmentodistaldel escafoides,indicando vascularizacióndel mismo,y porlo tanto,viabilidad.Sinembargo,elfragmento proximalque presentóalteración también enlas secuencias simplesno mostró realce con el contraste, siendo compatible con necrosisdelmismo.

Basándonosenlosresultadosdelapruebasdeimagen5,

donde enlas secuencias simples existe una alteración de lase˜nal detodo el escafoides,nosolodel poloproximal, asícomolaimagendeavulsionescorticalesenlaperiferia en el TC y sumadoa la ausencia de traumatismo previo, hacequepodamosdescartarlaposibilidaddeunafractura osteocondraldepoloproximaldeescafoidespostraumática, realizandoeldiagnósticodeenfermedaddePreiser(estadio avanzado)5.

Actualmente existen estudiosen losque hayautores a favordelapresenciadeosteonecrosissoloenelpolo proxi-maldelescafoidesenelPreiser7.

Gracias a los avances de la técnica, podemos obtener informacióndetalladadelamicroestructuraóseaydela via-bilidaddelescafoidesconelusodelaTCdealtaresolución ylaRMNconcontraste.Enestecaso,fueronfundamentales paralarealizacióndeldiagnósticodiferencialconlas frac-turas osteocondralesdelpolo proximaldelescafoides8,lo

primeroadescartardadalaimagendelaradiologíasimple. Siguiendo la clasificaciónde Schernberg et al.9

encontra-mos2 tipos: tipo iao fracturasin disociaciónescafolunar (existeintegridaddelligamentoescafolunar)yeltipoibcon

disociación escafolunar (fractura del tercio proximal del escafoidescuyotrayectopasadistalmentealpuntode inser-cióndelligamentoescafolunar).

TantolaRMNconcontrastecomolaTCdealtaresolución nospermitendiferenciarquézonasanatómicasdel escafoi-desseencuentranafectadasporuncompromisovascular,y siexistefractura,quécaracterísticasdeimagentiene, per-mitiéndonosdiferenciar entre unafractura postraumática deunapatológica,poralteraciónenlavascularización.Son claveenladetecciónprecozdelaenfermedaddePreisery descripcióndesuestadio.

Según Schmitt etal.5 se diferencian 3fases evolutivas

oestadiosenelPreiserbasadosenlaRMNconcontrastey laTC. Unestadio inicialcon osteoesclerosis proximalcon áreasdeedema.Estadioavanzado,dondeelpoloproximal secolapsa ycuya característica principal es la presencia defracturas patológicas con pérdida de volumen, que se diferenciandelasfracturasosteocondralesproximales pos-traumáticasporsutrazoparalelouoblicuorespectoeleje longitudinaldelescafoides,presenciadeáreasdeesclerosis aambosladosdeltrazodefracturayunalocalización peri-féricatipoavulsióncortical5.Finalmente,unestadiofinal

delPreisercon unaosteonecrosiscompletadelescafoides ogranpartedeél sinrealcedelase˜nal enlaRMNtrasla aplicacióndecontraste.

Ennuestro caso,las imágenessoncompatiblesconuna enfermedaddePreiserestadioavanzado,confragmentación delpoloproximal.Elfragmentodistalesviable.

Sedecidiótratamientoquirúrgico.Realizamosun abor-daje dorsal entre el tercer y cuarto compartimento más capsulotomía.Seidentificóelpoloproximaldelescafoides queseencontrabacompletamenteintegradoalfragmento distalaunqueconimportantesirregularidadesenla super-ficieosteocondral, sobretodo aniveldorsal. Elligamento escafolunarpresentabaindemnidaden2terciosdelmismo presentandoestabilidad,quesecomprobóalobservar movi-miento en bloque del escafoides y el semilunar con los movimientosdeflexoextensióndelamu˜neca.Serealizóla extirpación del fragmento proximal (conservando el liga-mentoescafolunar) másneurectomíadel nerviointeróseo posterior. Tras la cirugía se inmovilizó con férula ante-braquial durante 3 semanas y posteriormentese inició el tratamientorehabilitador.

T2 con saturación grasa T1 T2 saturación grasa

A

B

C

Figura4 RMN,cortecoronalensecuenciasT2consaturacióngrasa(A),T1(B)yT1consaturacióngrasatraslaadministración de contrasteparamagnéticointravenoso (C).Observamosalteración dela intensidad dese˜nal en lassecuenciassimples en el fragmentodistal delescafoidescon realce traselcontraste,que indicanvascularizacióndelmismo, loquesugiereviabilidad. Elfragmento proximalcon alteracióntambiénen lassecuenciassimples, nomuestra realce conel contraste, compatiblecon necrosisdelmismo.

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Alos2 a˜nosdeltratamiento quirúrgico,la pacientese encuentracompletamenteasintomáticayconuna recupera-cióncompletadelbalancearticulardelamu˜neca,habiendo recuperadosuactividaddiarianormal.

Discusión

Cuando hablamos de necrosis avascular idiopática de un huesodelcarpo,normalmentehacemosreferenciaal semi-lunar, enfermedad de Kienböck. A pesar de la elevada frecuenciade necrosis del polo proximal enlas fracturas deescafoides, por su altoriesgo desde el punto de vista vascular,raramente seveafectadoporunanecrosis avas-cularidiopática10. Algunoscasosdescritos enla literatura

asocianunanecrosisavasculardelescafoidesdentrodeun contextodeenfermedadsistémicacontomadeesteroides oquimioterapia7.

Encualquiercaso, elaportevascular inadecuadoesun denominadorcomúnentodaslasseriesdenecrosisdel esca-foidespublicadashastaahora,siendoelmotivoporelque diversosautoreshanestudiadosuanatomía vascular. Gel-bermanetal.11 demostraron queentreel 70yel 80%del

aportevascular delpolo proximal del escafoides procede deunarama dela arteriaradial quepenetra a travésde lacrestadorsal,deformaqueunafracturaatravésdela crestaodelpolo proximalproduciría unadisrupción com-pletadelavascularizacióndeestazonaanatómicayqueen últimainstanciallevaríaalanecrosisavascular.

Porotrolado,Panagisetal.12,estudiaroneltama˜noyla

distribucióndelasanastomosisintraóseas,observandoque losindividuosenlosqueexistíanampliaszonasdependientes deunsolovaso presentabanmayor incidencia denecrosis avascular.

Elescafoidesesunapiezacentralenlaestabilidaddela mu˜neca,tanto enlacinéticacomoenlacinemáticadela misma.Paramantenerlasrelacionescarpianas,el escafoi-destiene5articulaciones,loquehacequeestécubiertode cartílagoenlamayorpartedesusuperficie,dificultandoel accesovascular.Gelbermanetal.11 describen solo2vasos

perforantesatravésdelasinsercionesligamentosas,zonas nocubiertasporcartílago.Taleisniketal.13 tambiénhacen

referenciaen susestudios a 2peque˜nos vasosadicionales que penetran enel polo proximaldel escafoidesa través deligamentos.Sinembargo,estavascularizaciónproximal esinsuficienteporsímisma,lamayorpartedependedeun vasoretrógrado,ramadelaarteriaradialqueseintroducea niveldorsalenlatuberosidad.Estaeslaanatomíavascular quedesempe˜naunpapelimportanteeneldesarrollodela necrosisavascularidiopática.

En2001,Buttermannetal.14,confirmanlosestudios

ana-tómicosprevios yobservan que puedeexistir unapresión extrínsecageneradaporlosligamentosyestrechas membra-nasquetienenqueatravesarlosvasoshastapenetrarenel escafoides.Estapresiónpuedeaumentarconlos movimien-tosyciertasposicionesdelamu˜neca,pudiendocolapsarlos vasosqueaportannutriciónalescafoidesensuentradaal mismo.

Todas estas aportaciones especulan sobre la etiología de la enfermedad de Preiser, donde peque˜nos microtrau-matismosrepetitivosentornoalasestructurasanatómicas puedenfrenarelaportevasculardelescafoidesyseríanlos

causantesdeldesarrollodelanecrosisavascularidiopática ensujetosconunamayorpredisposición6.

Herberty Lanzetta10 establecieron la hipótesis de que

cierto porcentaje de pacientes podrían recibir la vascu-larización del polo proximal del escafoides a través del complejoligamentosoescafolunar,deformaqueanteuna fracturaestepodríapermanecerviable.Estehecho explica-ríaquepuedaproducirseunanecrosisdelpoloproximalsin fracturaprevia.En1993,estudiana8pacientesconnecrosis avasculardelpoloproximaldelescafoides.Enestaseriela radiologíasimplenoencuentrasignosdefracturapreviade escafoides. Esta necrosis segmentaria apoya su hipótesis, donde una avulsión traumática del ligamento escafolunar podríaverafectadalavascularizacióndelpoloproximaldel escafoides enlos que existe esta variedad anatómica.En nuestrocasosebarajócomoposibleetiologíaestetipode necrosisavascular,alafectarseúnicamenteestazona par-celaria.Sinembargo,durantelaintervenciónquirúrgicase observóqueelligamentoescafolunarestabaindemneen2 terceraspartes,yporlotanto,enelcasodequenos encon-tráramosanteestavariedadanatómica,lavascularización notendríaporquéhabersevistoafectada.

Nakamuraetal.15,en1991,valoraronlainfluenciadela

varianzacubitalcomoposiblefactorcausantedeldesarrollo delPreiser,enunaampliaseriede23pacientesconnecrosis avascular idiopática, yconcluyeron quequedaba excluida comoelementoparticipanteenlapatogénesis.

Desdeel puntode vista diagnóstico,hoy día contamos con másavancesenla técnicadiagnóstica delosque dis-poníaPreiseren1910.Dehecho,unalecturacríticadesu trabajooriginal2revelaqueintentóexplicar porqué

algu-nas fracturas de escafoides noaparecían en la radiología simple,hastamesesdespuésdeltraumatismo.Preisercreía queelorigeneraunestadoavascularqueseoriginabatras elda˜no.Actualmente,ladefinicióndePreisernoesválida, yaqueseentiendeestaenfermedadcomounaosteonecrosis sinetiologíaconocidayuntraumatismopreviolaexcluye.

Hoyque contamos con la calidaddela radiología sim-ple,así comodelapresenciadela TCylaRMNconysin contraste, noseríadescabelladopensar quelos 5 pacien-tes de Preiser seríandiagnosticados de fractura agudade escafoides6.

Actualmente,paralospacientesenlosquesospechamos unalesiónenelescafoides,dondelaradiologíasimpleinicial es normal, contamos con la RMN.La imagen que propor-ciona laRMNnos permitediscriminarfracturas ocultasde contusionesóseaseinclusoderoturadeligamentos.La pre-senciadelaRMNconcontrasteparamagnético(clavepara describirelestadovascular) permiteasuvez,diferenciar estadosdeviabilidaddelpoloproximalfrentealanecrosis avascular,ydetectarlapresenciadeunafracturaprevia,lo cualestrascendentalparalaplanificaciónterapéutica16.Las

fracturasocultasdelescafoidescorrespondenaun16%.La RMNpermitedetectarestasfracturascon unasensibilidad yespecificidaddel100%,asícomolascontusionesyedemas óseos12.

AunquelaenfermedaddePreiseresinicialmente consi-deradaidiopática,estáaceptadoqueunadesusprincipales etiologíaspodríanserlosmicrotraumasrepetitivos,asícomo las complicaciones derivadasde latoma deciertas medi-cacionesyestovaunidoalospatronesdealteracióndela vascularizacióndelpoloproximal17.Debidoaestacapacidad

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paradetectarcambiosenlavascularización,asícomo frac-turasocultas,laRMNconysincontrasteconstituyelaprueba diagnósticaesencialparadetectarestararaentidad.

A su vez, nos permite diferenciar 2 patrones diferen-tes:tipoi,caracterizadoporcambiosdese˜naldeisquemia y/onecrosisqueafectanalatotalidaddelescafoides,yun tipo ii, donde esos cambios de se˜nal se limitana un50% omenos, predominandoel poloproximalyteniendo estos pacientesunpronósticomásfavorable5,17.

Ennuestrocaso,correspondeauntipoii,dondese con-serva la vascularización en el fragmento distal de mayor tama˜no,cumpliendo criterios de isquemia grave/necrosis delfragmentoproximal.

Así, fue Herbert yLanzettaet al.10 quienes hicieronel

primerestadiajedelaenfermedadenfuncióndelas imá-genes de radiología simple, haciendo una división en 4 estadios, desde una imagen normal en el estadio inicial hastaunpatróndecolapsocompletoconosteoartritisenel estadioiv.

Existe unagran variedad deopcionesterapéuticas que van desde el tratamiento conservador mediante inmovili-zación a técnicas quirúrgicas diversas: revascularización, osteotomías radiales, artroplastias de silicona, artrodesis 4 esquinas, excisión del escafoides o carpectomía de la filaproximal6.Esuntratamientoquenoestáestandarizado

debido fundamentalmente a la gran cantidad defactores sobrelosquesebasasuetiologíayalosdiferentesestadios delaenfermedad.

Los procedimientos de revascularización estarían indi-cadosenestadios inicialesdondehaynecrosissincambios degenerativosomuyleves(estadiosiyii),dondeelproceso puede aúnser reversible.Cuando aparece uncolapso del carpoycambiosirreversibles(estadiosiiiyiv),la reconstruc-ciónyanosepuedellevaracabo.Enestoscasosrecurrimos aprocedimientosderescatecomolaexcisióndelescafoides ocarpectomíaproximal.

Nuestro casopodría serconsideradocomo unestadioi. Hemosrealizadounaexéresisdelfragmentonecróticoyuna neurectomía del interóseo posterior por considerarla una técnicapocoagresiva yquenocerrabaotrasposibilidades quirúrgicas futuras. La paciente está libre de sintomato-logíaclínica, presentandounrango demovilidadyfuerza completaalos2a˜nos.

Enla literaturaserecogendiversosresultadosparalas diferentes opciones terapéuticas. De Smet et al.4, en su

serierecogen4casosenestadioiii,quefuerontratadoscon carpectomíaproximal,donde3deellosobtuvieron resulta-dosmuysatisfactorios.

Porsuparte,Moranetal.17,en2006publicanuntrabajo

querecogesusresultadostraselusodeinjertovascularizado deradiodistalen8pacientesconnecrosisavascular idiopá-ticaen estadiosii yiii, concluyendoque esta opcióndebe ser reservadapara pacientesen estadios iyii de Herbert sin evidencia de artrosis radiocarpiana o de inestabilidad carpiana.Lapresenciadeartrosisenlaarticulación radio-carpianaomediocarpianaseríaunaindicacióndeexéresis delescafoidesyartrodesis18.

Viegas19 en 1988 y posteriormente Menth-Chiari y

Poehling20 en2000aplicanundesbridamientoartroscópico

detoda lasuperficie necrótica delescafoidesenun esta-dio inicial, mejorando la función yproduciendo un alivio completodeldolor.

Conclusiones

LaRMNhasupuestounimportanteavanceeneldiagnóstico dela enfermedad de Preiser. Actualmenteno hay ningún algoritmoterapéutico estandarizadoparaestospacientes, yexisteunagran variedad detratamientosenfunciónde los cambios degenerativos observados. Nuestra experien-ciacon la exéresisde los fragmentosnecróticos asociada aneurectomíahasidofavorable.

Nivel

de

evidencia

Niveldeevidenciav.

Responsabilidades

éticas

Proteccióndepersonasyanimales.Los autoresdeclaran queparaestainvestigaciónnosehanrealizado experimen-tosensereshumanosnienanimales.

Confidencialidad de los datos.Los autores declaran que hanseguidolosprotocolosdesucentrodetrabajosobrela publicacióndedatosdepacientesyquetodoslospacientes incluidosenelestudiohanrecibidoinformaciónsuficiente yhandado su consentimientoinformado por escritopara participarendichoestudio.

Derechoalaprivacidadyconsentimientoinformado.Los autoresdeclaranqueenesteartículonoaparecendatosde pacientes.

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