Linfangioma esplénico. Un tumor raro. Presentación de 3 casos y revisión de la bibliografía

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CIRUGÍA

y

CIRUJANOS

Ó

rgano

de

difusión

científica

de

la

Academia

Mexicana

de

Cirugía

Fundada

en

1933

CASO

CLÍNICO

Linfangioma

esplénico.

Un

tumor

raro.

Presentación

de

3

casos

y

revisión

de

la

bibliografía

José

Antonio

Rodríguez-Montes

_,

_Elena

_{Collantes-Bellido}

_,

_Eva

_{Marín-Serrano}

_,

Isabel

Prieto-Nieto

y

Juan

Pedro

Pérez-Robledo

a_{ServiciodeCirugíaGeneralydelAparatoDigestivo,HospitalUniversitarioLaPaz,Madrid,Espa˜na} b_{ServiciodeAnatomíaPatológica,HospitalUniversitarioLaPaz,Madrid,Espa˜na}

c_{ServiciodeGastroenterología,HospitalUniversitarioLaPaz,Madrid,Espa˜na}

Recibidoel13deagostode2014;aceptadoel26denoviembrede2014 DisponibleenInternetel1deagostode2015

PALABRASCLAVE

Linfangioma; Bazo;

Esplenectomía

Resumen

Antecedentes: Loslinfangiomasseoriginanporunamalformacióncongénitadelsistema lin-fáticoque,engeneral,afectaani˜nosy muypocoaadultos.Selocalizanhabitualmenteen elcuello (75%) yaxilas (20%), perotambién pueden aparecer enotras localizaciones;muy raramenteenelbazo.

Objetivos: Porsurareza,sepresentan3casosdelinfangiomasesplénicos(unpaciente pediá-tricoy2adultos)yserevisaestaenfermedad.

Casoclínicos: Los2pacientesadultosestaban asintomáticos;elotro,pediátrico,refería cri-sisdedolorabdominal,sinotrasintomatología.Enlos3pacientesserealizaron ecografíay tomografíacomputadaabdominal,esplenectomíacompletayestudiohistopatológicodelbazo extirpado.Enlospacientesasintomáticos,ellinfangiomafuedescubiertodemodoincidental enelcursodeotraenfermedad.Enlos3casos,eldiagnósticofuerealizadoporlacombinación deestudiosdeimagenehistopatológico.Laclínicayexamenfísicorespectoalefectomasa fueronnegativos.Serealizóesplenectomíacompletaenlos3casossincomplicaciones.

Conclusiones:Ellinfangiomaesplénicoesmuyraro,másenadultos.Confrecuenciaes asinto-máticoyesdetectadodemodofortuitoporestudiosdeimagenrealizadosporotracausa.El diagnósticofinaldeberíaestarbasadoenlasumadelosdatosclínicos,radiológicose histopa-tológicos.Eltratamientodeeleccióneslaesplenectomíayelpronósticoesbueno.

©2015AcademiaMexicanadeCirugíaA.C.PublicadoporMassonDoymaMéxicoS.A.Estees unartículoOpenAccessbajolalicenciaCCBY-NC-ND(http://creativecommons.org/licenses/ by-nc-nd/4.0/).

∗_{Autorparacorrespondencia.ServiciodeCirugíaGeneralydelAparatoDigestivo,HospitalUniversitarioLaPaz.PaseodelaCastellana,} 261,5a_{planta,28046Madrid.Espa˜na.Tel.:+34912071667;fax:+34912071064.}

Correoelectrónico:[email protected](J.A.Rodríguez-Montes).

http://dx.doi.org/10.1016/j.circir.2015.06.016

0009-7411/©2015AcademiaMexicanadeCirugíaA.C.PublicadoporMassonDoymaMéxicoS.A.EsteesunartículoOpenAccessbajola

KEYWORDS

Lymphangioma; Spleen; Splenectomy

Spleniclympangioma.Araretumour.Presentationof3casesandaliteraturereview

Abstract

Background: Lymphangiomasarebenigntumours,consideredtobecongenitalmalformations ofthelymphaticsystemthatpredominatelyaffectchildren,withonlyafewcasesreportedin adults.Themostcommonsitesoftheselesionsaretheneck(75%)andaxillaryregion(20%), butrarelyfoundinthespleen.

Objective: Adescriptionispresentedof3casesofincidentallydetectedspleniclymphangioma, oneinachildandin2adults,respectively,aswellasaliteraturereview.

Clinicalcases: Afteraclinicalandphysicalexamination,allpatientshadanabdominal ultra-sound, CTscan and acomplete splenectomy, followed by a histopathological study onthe removedspleen.Twopatientswereasymptomatic,andthepaediatricpatientreferredto inter-mittentabdominalpainwithoutothersymptoms.Theclinicalandphysicalexaminationsrelated tothemasswerenegative.Thefinaldiagnosiswasbasedonacombinationofradiologicaland histopathologicalfindings.Totalsplenectomywasundertakeninallcaseswithoutcomplications.

Conclusions: Spleniclymphangiomaisveryrare,andmoresoinadults.Thisconditionisoften asymptomaticandisincidentallydetectedbyimagenologyduetoanyotherdifferetcause.The finaldiagnosisshouldbebasedonacombinationofclinical,radiological,andhistopathological findings.Splenectomyisthetreatmentofchoiceandtheprognosisisgood.

© 2015Academia Mexicana deCirugía A.C.Publishedby Masson DoymaMéxico S.A.This is anopenaccessarticleundertheCCBY-NC-NDlicense(http://creativecommons.org/licenses/ by-nc-nd/4.0/).

Antecedentes

Los linfangiomas son malformaciones congénitas del sis-tema linfático que, en general, afectan más a ni˜nos y muy poco a adultos. Se localizan habitualmente en el cuello (75%) y axilas (20%), pero también pueden apare-cer enotraslocalizaciones,muy raramenteenel bazo1---5_, habiéndose publicado 180 casos de linfangioma esplé-nico desde 1939 hasta 1990 y solo 9 casos de 1990 a 20106_.

Los linfangiomas son tumoresbenignos que seoriginan por una malformación congénita del sistema linfático en la que por obstrucción o agenesia del tejido linfático se produce una linfangiectasia secundaria a la ausencia de comunicación normal entre los conductos linfáticos, que terminanen fondode saco yse dilatanlentamentehasta formar un quiste1,7_{. La mayoría de los linfangiomas} apa-recen en el cuello y axilas (95%), donde se denomina higromaquístico. Todas las demás localizaciones,incluida laabdominal,soninfrecuentes,alcanzandoel5%detodos los casos5---8_{. Los tumores primarios benignos del bazo se} encuentranenel0.007%detodaslasautopsiasyoperaciones quirúrgicas9_.

Los linfangiomas esplénicos son muy raros. En gene-ral, aparecen en ni˜nos (80-90%) en los que se descubre de modo incidental8,10_{; se presentan con más frecuencia} en mujeres, en el 80-90% se diagnostica en la infancia y la gran mayoría son detectados antes de los 2 a˜nos devida11_{.Histológicamente,loslinfangiomasseclasifican,} segúneltama˜noalcanzadoporlosconductoslinfáticos,en 3subtipos:capilar(supermicroquístico),cavernoso (micro-quístico) o quístico (macroquístico). Ellinfangioma puede serúnico,peque˜noysubcapsular,aunquetambiénpuedeser

multiquístico.Enesteúltimocasoconfrecuenciaseasocia aotrasenfermedades1,12_.

El linfangioma esplénico puede ser asintomático y ser diagnosticadoduranteunacirugíaabdominalporotracausa, puededetectarseenelestudioanatomopatológicodelbazo extirpadoo bienpuedeocasionaresplenomegaliaoserde elementosgrandes;enesteúltimocasopuedecomplicarse conhemorragia,coagulopatíadeconsumo,hiperesplenismo e incluso hipertensión portal13,14_{. Los casos sintomáticos} presentan dolor en el hipocondrio izquierdo debido a la esplenomegalia y a la presión que ejerce el quistesobre losórganosmáspróximos15_{.Confrecuenciaes seguidode} fiebre,náuseas,vómitos,anorexiaypérdidadepeso6_, opi-nión no compartida por algunos3_{; el dolor en el hombro} izquierdoyelestre˜nimientosoninfrecuentes.Dadala simi-lituddelossíntomasysignos,eldiagnósticoesconfundido amenudo con enfermedad hidatídica enla que un resul-tadonegativoeneltestdeaglutinaciónparaE.granulosus noexcluyesiempreestediagnóstico.Aunqueeldiagnóstico exacto solopuede hacerse tras el estudio histopatológico del bazo extirpado14,15_{, el diagnóstico final debería estar} basadoenlasumadelosdatosclínicos,radiológicose his-topatológicos.Enocasiones,elpacienteasintomáticoacude a consulta por notarse una masa abdominal indolora, de crecimientorecienteyfácilmente palpableenla explora-ciónfísica16,17_{.Eventualmente,elefectodemasaabdominal} producido cuando el bazo alcanza 3-4 kg de peso puede ocasionarinmovilidaddiafragmáticayconsiguientes atelec-tasiasoneumonía3,17_{.Siellinfangiomaafectaparcialmente} albazo, no sepresentan alteracioneshematológicas, y si esdifuso yabarcatodo el bazo, produceel fenómenode secuestroesplénicoquesemanifiestaconanemia, granulo-citopeniaytrombocitopenia1,17_.

Figura1 Ecografíaabdominal que muestra esplenomegalia de11 cmcon lesiónfocal en sumargen inferiorde carácter inespecífico,de3.6×3.5cm,pocovascularizada.

Objetivo

Enestetrabajo seaportan3 casosdelinfangiomas esplé-nicos,unpaciente pediátricoy2adultos,descubiertosde modoincidental,yserevisaestaenfermedad.

Casos

clínicos

Varón, de 6 a˜nos de edad, que refiere dolor abdominal intermitente en episodios relacionados con la ingesta de alimentos;deposicionesnormales,sinotrasintomatología. Antecedentes personales sin interés. Exploración física y laboratorionormales.Radiografíadetóraxsinalteraciones. Ecografía abdominal:esplenomegalia de 11cm con lesión focal en su margen inferior de carácter inespecífico de 3.6×3.5cm,pocovascularizada(fig. 1).Enla resonancia magnéticaabdominalseaprecian3lesionesfocales esplé-nicas:unade1.2cmencaramedialdeltercioinferior,otra de 2.6cm en porción anteroinferior y otra de 3.3cm en polo inferior, protruyendo la superficie esplénica (fig. 2). Son levemente hiperintensas en T1, hipointensas en T2, conalgún septo ensuinterior que,tras laadministración de gadolinio, realzan en la periferia de modo irregular. Resto del abdomen sin alteraciones. Tratamiento: esple-nectomíacompleta porvía laparoscópica, sinincidencias. Profilaxispostesplenectomía.Anatomíapatológica:bazode 81g de peso, con 3 lesiones nodulares en el parénquima esplénicode1.5,2y3cm,respectivamente;decoloración parduzcayconsistenciaaumentadaqueestánconstituidas pormúltiplesvasosdepeque˜noymedianocalibreque con-tienen material seroso (proteináceo y eosinofílico) en su interior y están revestidos por endotelio plano sin atipia citológicas,formandoenalgunoscasospeque˜nas formacio-nes en penacho constituidas por células sin atipia. Entre losvasoshayfinostabiques detejidoconectivoyrestode pulpa roja esplénica, sin mitosis ni focos de necrosis. El parénquimaesplénicorestantenomuestralesiones micros-cópicas.Mediantetécnicainmunohistoquímica,elendotelio

Figura2 RMabdominal:seaprecian3lesionesfocales esplé-nicas,unade1.2cmencaramedialdelterciosuperior,otra de 2.6 cm enla porciónanteroinferior y otra de 3.3 cm en elpoloinferior,protruyendolasuperficieesplénica.Son leve-mentehipointensasenT1,conalgúnseptoensuinterior.Resto sinalteraciones.

vascularsemarcaconanticuerposcontraCD34,CD31y D2-40(fig.3).Diagnóstico:linfangiomasmúltiplesesplénicos. Caso2

Mujer de 28 a˜nos que fue ingresada en el Servicio de Medicina Interna paraestudio de hipertensión arterial no controlada.Laecografíaabdominalmuestraesplenomegalia de13cmyunalesiónesplénicade1.2×1.4cmpoco vascu-larizada(fig. 4).Enlatomografíacomputadasedescubrió unatumoraciónsuprarrenalizquierdade14cm,responsable desíndromedeCushing,yenelbazounalesióndecontornos nítidos,de12mmdediámetro,demenorvalorde atenua-ción que el resto del parénquima esplénico. Se practicó suprarrenalectomíaizquierdayesplenectomíacompletapor vía abierta.Profilaxis postesplenectomía.Anteroposterior:

Figura 3 Tumoración nodular bien delimitada formada por múltiples capilares linfáticos que con la técnica inmuno-histoquímica de D2-40 muestran una marcada positividad (tinción,4).

Figura4 Ecografíaquemuestraunalesiónesplénica macro-quística,de1.2×1.4cm(caso2).

Figura5 Corte histológico dela transición entreel parén-quima esplénico (izquierda) comprimido por la tumoración multiquística,biendelimitadaynoencapsuladaconcontenido proteináceo(derecha)(hematoxilina-eosina,×2).

bazode230gdepesoquemide12.8×9.4cmquepresenta unaformaciónnodulardecoloraciónparduzcaycontenido proteináceo que está constituida por múltiples prolonga-ciones de elementos linfáticos revestidas por endotelio planosinatipias celulares(fig. 5).Diagnóstico:carcinoma suprarrenalylinfangiomaesplénicoúnico.

Caso3

Mujerde70a˜nos,mastectomizada4a˜nosantes,queingresó paraprogramaciónquirúrgicadeesplenectomíapor sospe-cha de«nódulos metastásicos»en el bazodetectados por ecografía con contraste (fig. 6) y tomografía computada. Previoestudiopreoperatorio,serealizóesplenectomía clá-sicaporvíaabierta,sinincidencias.Anteroposterior:bazo de380gque mide13.5×9.4cmypresentaensu superfi-cievariasformacionesnodulares decoloración translúcida y contenido de material mucoide, la mayor mide 8mm

Figura 6 Ecografía con contraste que muestra varios «nódulos»enelbazo,correspondientesalaslesionesdescritas enelcaso3.

de diámetro máximo, que están constituidas por prolife-raciones quísticas de elementos linfáticos revestidas por célulasendotelialesaplanadas;lamayoríadeellasaparecen te˜nidas dematerialacidófilo acelular.Diagnóstico: linfan-giomasmúltiplesesplénicos.

Discusión

Los linfangiomas esplénicos predominanen ni˜nos y gene-ralmente se diagnostican antes de los 2 a˜nos de vida (80-90%)8,10,11_{, al realizar un procedimiento quirúrgico} abdominalporotracausa,yaquehabitualmenteson asinto-máticos,obienpuedeocasionaresplenomegaliaquepuede complicarse con hemorragia, coagulopatía de consumo, hiperesplenismoeinclusohipertensiónportal13,14_.

Paraeldiagnósticodelaenfermedadesplénica,los estu-dios de imagen son la ecografía, tomografía computada yresonanciamagnética abdominales. La ecografía es útil comoexameninicialeneldiagnósticodequistesesplénicos; sinembargo,nodelimitalatopografíadelalesión1,17_, aun-quelaecografíaconcontrastepermitevalorarmejorestas lesiones.Latomografíacomputada,porelcontrario,nosolo demuestralatopografíadelalesión,sinosutama˜no, natura-lezayrelacionesanatómicas7,17---19_{.Laresonanciamagnética} no presenta más ventajas que la tomografía computada,

exceptoqueevita laradiaciónalpaciente.Laecografía y latomografíacomputadasondeelección parael diagnós-ticoyplanificacióndelaestrategiaquirúrgica18_.Elestudio radiológicodemuestraesplenomegaliaounbazodetama˜no normal, calcificaciones curvilíneas en la pared quística o efecto de masa en vísceras adyacentes. En la ecogra-fíaseobservanlesionesquísticashipoecoicasbiendefinidas conalgunosseptos ensuinterior,comoennuestrocaso1, yalgunas calcificacionesecogénicas. La ecodoppler color puededemostrarlavascularizacióndelquiste,incluyendo lasarteriasyvenasintraesplénicasalolargodelasparedes del quiste9,12_{. En la tomografía computada, los} linfangio-masaparecencomomasasúnicasomúltiplesdemárgenes bien definidostípicamente subcapsulares, a veces rodean alquistemásgrandecon peque˜naslesionessatélitesque, cuandose acompa˜nande calcificacionesmurales periféri-cas,sugierenel diagnósticode linfangiomaquístico8,19_.El diagnóstico diferencial del linfangioma esplénico incluye otraslesionessólidasyquísticascomohemangiomas,infarto esplénico, embolia séptica, infección crónica, linfoma y metástasis.DeacuerdoconlaclasificacióndePearl-Nassar, solohay3 tiposdelesionesquísticas:losquistes parasita-rios;losprimarioscon revestimientoepitelial (dermoides, epidermoides o transicionales) o revestimiento endotelial (hemangiomaolinfangioma)ylossecundariosoquistes trau-máticos,que no tienenrevestimiento endotelial20_{. En los} últimos a˜nos, se ha incrementado el uso de la punción-aspiración-biopsiaconagujafinaguiadaporimagenenuna granvariedaddelesionesesplénicasbenignasymalignas.Se haalcanzadounconsensogeneralenlaeficaciayseguridad deesteprocedimiento,apesardelosfalsosnegativosque seobtienen,cuyaincidenciaoscilaentre0.06y2%21,22_,ylos riesgosdehemorragia.

El tratamiento de los linfangiomasesplénicos depende del tama˜no de estos; clásicamente, las lesiones grandes ysintomáticas han sido tratadas mediante esplenectomía completa a través de una laparotomía media o subcostal izquierda7,17_{,como serealizó en2denuestrospacientes.} Sinembargo,desdelaprimeraesplenectomíaporvía lapa-roscópica de un linfangioma quístico realizada por Know et al. en 200116_{, varios autores propugnan la vía} lapa-roscópica como técnica de elección para abordar estos tumores del bazo23---25_{, como se hizo en uno de los casos} que presentamos, considerándose la esplenomegalia con-traindicación de esta vía de abordaje6_{. Aunque muchos} cirujanosrecomiendanlaesplenectomíatotalcomo trata-miento estándar de los tumores esplénicos1,7,17,18,26,27_{, el} objetivo de la resección en el caso de tumores benignos debeserlaexéresislocaldeltumor,conservandolamayor masa posible de parénquima esplénico o incluso todo el bazo para prevenir las secuelas de la anesplenia17,23,26,27_. Durante la cirugía, abierta o laparoscópica, deben bus-carse bazos accesorios y, en su caso, extirparlos ya que podrían formar parte del proceso. La cirugía debe reali-zarsesindemora,almenosqueelquisteesté infectadoo haya cualquier otra circunstancia que la contraindique28_. Las tasas de recidiva y de malignización son bajas y el pronósticoesbueno,aunqueexisten algunoscasosde lin-fangiomasmalignizadosalinfangiosarcomas.Eltratamiento conservadordel linfangiomaesplénico con interferón-alfa fuerealizado enun ni˜no por Reinhardt et al.29 _{con éxito} ybuenatolerancia; sinembargo, nose conoce cuál esel

tiempoydosisdetratamientoóptimoparacurar indefinida-menteestadolencia.

Loslinfangiomasesplénicossonquistesdeparedes delga-dasconunamorfologíainternatrabeculadayfibromuscular, recubiertas de endotelio y llenas de líquido proteínico eosinofílico1,7,8,17,18_{.Enlapareddellinfangiomase} encuen-tranespacioslinfáticos,tejidolinfáticoyfibrasdemúsculo liso18_{,característicaspresentesenloslinfangiomas} estudia-dospornosotros.Lalocalizaciónsubcapsulardellinfangioma es la más frecuente, siendo la intraparenquimatosa más rara8_{.Laconfirmacióninmunohistoquímicadellinfangioma} sedebealareacciónalfactorviiiyalmarcadorespecífico paraendotelioD2-408_{.Elestudiohistológicodelosnódulos} descritosanteriormenteexcluyesindificultadeldiagnóstico de sospecha de quistes parasitarios y establece el origen vasculardelaslesiones.

Conclusiones

Ellinfangiomaesplénicoesmuyraro,másenadultos.Con frecuenciaesasintomáticoyesdetectadodemodofortuito porestudiosdeimagenrealizadosporotracausa.La ecogra-fíaconcontrastepermiteidentificarmejorestostumores.El diagnósticofinaldebeestarbasadoenlasumadelosdatos clínicos,radiológicosehistopatológicos.Eltratamientode eleccióneslaesplenectomíayelpronósticoesbueno.

Conflicto

de

intereses

Losautoresdeclarannotenerningúnconflictodeintereses.

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