INTRODUCCIÓN
La mortalidad perinatal ha sido un parámetro tradicionalmente utilizado para evaluar la calidad de la asistencia obstétrica y pe-rinatal. Desde 1970 los cambios en el cuidado intensivo neona-tal se han acompañado de una reducción de las cifras de morta-lidad, incluso en los recién nacidos con menos de 1.500 g [1]. Sin embargo, no ha sucedido lo mismo con la morbilidad: so-breviven más niños, pero muchos de ellos presentan problemas, por lo que el estudio de la morbilidad perinatal se ha convertido en una prioridad sanitaria. Interesa saber cómo se encuentran estos niños, si tienen limitaciones y qué necesidades especiales precisan. Todo esto ha provocado un interés creciente por la epi-demiología de la parálisis cerebral (PC). Pediatras, neurólogos y epidemiólogos se interrogan desde hace décadas sobre el im-pacto de los cambios perinatales en la PC y para buscar respues-tas han creado registros de PC de base poblacional. Su objetivo es monitorizar la frecuencia de este problema para organizar de forma adecuada la asistencia a los pacientes.
CREACIÓN DE UN REGISTRO
La difusión de los avances informáticos al ámbito de la medici-na ha revoluciomedici-nado la forma de recoger y ordemedici-nar los datos clí-nicos de los pacientes, de forma que en la segunda mitad del si-glo XXhan surgido numerosos registros y bases de datos de di-versas enfermedades.
Inicialmente, los hospitales considerados ‘de referencia’ es-tablecieron bases de datos con fines administrativos, como faci-litar el acceso al historial médico o asegurar el seguimiento de
los pacientes. Con posterioridad esas bases de datos se utiliza-ron para identificar ‘casos’ en estudios de casos y controles, y pronto se comprobó que si se incluía información adicional en los archivos, dependiendo del objetivo que se buscase, se con-vertirían en una fuente valiosa para la investigación. Estas bases de datos tienen muchas utilidades de aplicación clínica –por ejemplo, sirven para valorar el efecto de determinados trata-mientos ante una afección concreta–, pero tienen la limitación del sesgo de selección del paciente, por lo que no son adecuadas para estimar la prevalencia de una determinada condición en la población general [2].
Los registros también incluyen una base de datos de pacien-tes con el trastorno/enfermedad que queramos estudiar, pero se diferencian en que los casos reclutados provienen de una pobla-ción con un denominador conocido y no exclusivamente de un centro hospitalario. El objetivo es recoger todos los casos del ám-bito geográfico elegido, independientemente de la asistencia mé-dica que precisen. Los registros de PC habitualmente utilizan co-mo denominador el número de recién nacidos vivos o el número de supervivientes neonatales de un área geográfica definida [3]. Un registro poblacional proporciona una información más valiosa que una simple base de datos, pero a la vez es mucho más complicado de llevar a cabo. Por eso, expertos en la mate-ria como Christine Cans y Allan Colver, que participan desde hace años en los registros de Grenoble y del norte de Inglaterra, respectivamente, han propuesto desde su experiencia las carac-terísticas que debe reunir un registro de PC [2,4]:
– El objetivo del registro debe estar claramente definido desde el principio, ya sea monitorización de tendencias, planifica-ción de servicios o evaluaplanifica-ción de la asistencia médica. Esto no impide que con el tiempo se amplíe la información que se va a recoger.
– Debe especificarse la definición de PC utilizada con crite-rios de inclusión y exclusión. La descripción de los casos debe permitir establecer su gravedad. Las características clí-nicas y otras manifestaciones asociadas han de recogerse mediante un formulario estandarizado.
PARÁLISIS CEREBRAL INFANTIL: IMPORTANCIA DE LOS REGISTROS POBLACIONALES
Resumen. Introducción. La parálisis cerebral (PC) es la causa más frecuente de discapacidad motora en la edad pediátrica. Desde hace décadas, varios países desarrollados han establecido registros que han servido para estudiar la PC con base po-blacional. Objetivo. Revisar cuál es la metodología necesaria para realizar un registro de PC y cuáles son sus aplicaciones. Desarrollo. Los registros de PC nacieron con la idea de monitorizar la prevalencia de la PC. Hoy día se han convertido en he-rramientas útiles para organizar servicios asistenciales, estudiar etiológicamente la PC, evaluar intervenciones terapéuticas y valorar la calidad de vida de los pacientes. La creación de un registro implica tener un objetivo y unos criterios de inclusión/exclusión perfectamente definidos. La calidad del registro depende de su continuidad, por lo que deben existir unos recursos económicos y humanos que aseguren la planificación a largo plazo y la incorporación constante de nuevos pacientes. Los proyectos coordinados entre varios centros proporcionan una población de estudio mayor y favorecen la utilización de una terminología común. Conclusiones. La PC constituye un problema de primera magnitud por las deficiencias que asocia, por su cronicidad y por las implicaciones médicas, sociales y educacionales que origina. El estudio de la PC debe tener como fin úl-timo mejorar la calidad de vida del paciente y promover su plena integración. [REV NEUROL 2008; 47 (Supl 1): S15-20] Palabras clave. Discapacidad. Epidemiología. Estudios coordinados. Parálisis cerebral. Planificación sanitaria. Registro.
Aceptado: 30.06.08.
Sección de Neurología Infantil. Servicio de Neurología. Hospital 12 de Oc-tubre. Madrid, España.
Correspondencia: Dra. Ana Camacho Salas. Sección de Neurología Infantil. Servicio de Neurología. Hospital 12 de Octubre. Ctra. Andalucía, km 5,4. E-28005 Madrid. E-mail: [email protected]
©2008, REVISTA DE NEUROLOGÍA
Parálisis cerebral infantil:
importancia de los registros poblacionales
– Se deben consultar diferentes fuentes de información dentro del área geográfica definida para asegurar que la recogida de datos sea óptima.
– El denominador de la población de estudio debe conocerse. – La creación de un registro de PC está sujeta a la aprobación
de un comité ético.
– Las familias deben estar informadas de la evolución del re-gistro.
– Es recomendable que sea un proyecto multidisciplinario en el que participen los diferentes especialistas implicados en la PC (obstetras, pediatras, neurólogos, epidemiólogos, reha-bilitadores, etc.).
De todos estos puntos hay que destacar los que atañen a la defi-nición de PC y a la localización de pacientes. En cualquier re-gistro es imprescindible tener perfectamente clara la terminolo-gía que se va a emplear antes de iniciar la identificación de ca-sos. Desgraciadamente, con la PC esto puede no resultar fácil. Desde que nació el término ‘parálisis cerebral’ hace más de 150 años se han propuesto diversas definiciones, aunque ninguna se ha aceptado de forma unánime. Tampoco existe consenso res-pecto a la forma de clasificarla. Para comprender esta situación basta con leer la última definición revisada de PC, que la descri-be como ‘un grupo de trastornos del desarrollo del movimiento y de la postura, que causan limitación de la actividad y son atri-buidos a alteraciones no progresivas que ocurren en el cerebro en desarrollo del feto o del niño; el trastorno motor se acompa-ña con frecuencia de alteraciones de la sensibilidad, cognición, comunicación, percepción, comportamiento y/o crisis epilépti-cas’ [5]. Es decir, el concepto de PC se refiere exclusivamente a secuelas motoras –que pueden acompañarse de otros trastor-nos– y no implica una etiología, gravedad o historia natural de-terminadas. El diagnóstico se basa en la anamnesis y en la ex-ploración neurológica. Las pruebas complementarias no sirven para confirmar la PC, por lo que el diagnóstico está sometido a la subjetividad del explorador. De hecho, la concordancia inte-robservador ha demostrado ser pobre [6]. Cada registro aporta contenido a la definición de PC mediante unos criterios de in-clusión y exin-clusión estrictos. Se debe especificar, por ejemplo, la edad mínima de inclusión –todos los grandes estudios coinci-den en que debe ser de 4 a 5 años–, qué hacer con los niños fa-llecidos con sospecha previa de PC o si se deben incluir los ca-sos de PC de origen posnatal. Para facilitar la identificación de casos, incluso se ha propuesto un algoritmo diagnóstico sencillo [7]. Clásicamente, la PC se ha clasificado en función de la afec-tación motora predominante: espástica, atáxica o discinética. También a este nivel existen diferencias terminológicas entre los registros. Si se analizan los dos más importantes de ámbito mun-dial, Australian Cerebral Palsy Register y SCPE (Surveillance
of Cerebral Palsy in Europe), en el primero describen cómo se
encuentra cada extremidad por separado [8], mientras que el eu-ropeo clasifica de forma global la PC como espástica, atáxica o discinética, y luego divide la PC espástica en unilateral –la anti-gua hemiparesia– y bilateral –sin hacer distinción entre di y te-traparesia– [7]. Es obvio que esta diversidad descriptiva limita las comparaciones entre los estudios de distintos países.
Para asegurar la recogida de pacientes es preciso consultar todas las fuentes posibles. Esto requiere un esfuerzo considera-ble, ya que junto con los centros sanitarios hay que contar con los Centros de Atención Temprana, Colegios de Integración de Motóricos, Colegios de Educación Especial y Centros de
Reha-bilitación localizados geográficamente en el área de estudio. El registro australiano ha intentado solventar estas dificultades permitiendo al paciente con PC registrarse on-line. Para ello, dispone de una página web (https://secure.cpregister-aus.com. au) que informa del proyecto con detalle, proporciona un cues-tionario muy completo que ha de rellenarse e incluye un con-sentimiento informado. Por supuesto, es imprescindible facili-tar el contacto con un profesional sanifacili-tario que verifique los da-tos enviados.
Los registros comienzan a funcionar estudiando una cohorte retrospectiva y continúan incorporando datos de forma prospec-tiva. Aunque el rigor metodológico debería ser la norma, para Allan Colver es habitual que exista una gran variabilidad tanto en la recogida de casos –en función de la fuente consultada– co-mo en la forma de rellenar el formulario de cada niño –en fun-ción de quién lo realiza– [4]. En su opinión es mejor comenzar recogiendo datos básicos –incluso recomienda ‘no ser muy am-bicioso inicialmente’–, que emplear un formulario muy extenso y detallado que sea difícil de cumplimentar. El grupo SCPE re-comienda obtener las siguientes variables (SCPE Reference and
Training Manual):
– Datos de filiación: fecha de nacimiento, fecha de inclusión, sexo, edad de diagnóstico, lugar de residencia materna y si está vivo o ha fallecido.
– Historia perinatal: peso al nacimiento, edad gestacional, gestación múltiple y orden de nacimiento, cuidados intensi-vos neonatales, ventilación asistida (no resucitación), Apgar al minuto 1, 5 y 10, y convulsiones en las primeras 72 horas de vida.
– Características clínicas: tipo de PC, capacidad de marcha (GMFM, Gross Motor Function Measure), edad de marcha, déficit intelectual, déficit visual, déficit auditivo, epilepsia (sin o con tratamiento antiepiléptico), síndromes asociados, anomalías congénitas, malformaciones cerebrales y reso-nancia magnética (RM) craneal.
– Si la PC se considera de origen posnatal: causa y edad a la que produce el daño cerebral.
Por último, el apoyo económico es clave para que un proyecto de esta envergadura salga adelante. Los beneficios de un regis-tro pueden tardar de 5 a 10 años en ser evidentes y, aunque al principio siempre hay entusiasmo y motivación, estas condicio-nes son difíciles de mantener en el tiempo. La calidad del regis-tro depende de su continuidad, por lo que deben existir unos re-cursos económicos y humanos que aseguren la planificación a largo plazo y la incorporación constante de nuevos pacientes. Precisamente, en los registros de Escocia y de Mersey, Inglate-rra, la identificación de casos decayó en los años 90 coincidien-do con una reducción en la financiación que recibían [9].
Aunque, con frecuencia, el apoyo proviene de iniciativas pri-vadas y fundaciones, convendría implicar a las autoridades sani-tarias locales, ya que una de las aportaciones de un registro de PC es ayudar a organizar los servicios asistenciales y sociales.
HISTORIA DE LOS REGISTROS DE PARÁLISIS CEREBRAL
sueco [11] y en 1966 los registros de la región inglesa de Mer-sey [12] y del sur de Irlanda [13].
Las primeras aportaciones de estos estudios alertaron a la comunidad científica de que la disminución de la mortalidad perinatal en los años setenta no iba acompañada de una reduc-ción de la morbilidad. Esto animó a otros países a realizar traba-jos similares y actualmente existen numerosos centros europeos –en Reino Unido, Suecia, Dinamarca, Noruega, Irlanda, Alema-nia, Francia, Italia, Países Bajos, Eslovenia y España– que estu-dian la PC con base poblacional.
Fuera de Europa, el registro pionero más importante sobre PC es el de Western Australia iniciado en 1956 [14]. Este equi-po ha contribuido de forma decisiva al estudio de la etiopatoge-nia de la PC al haber recogido de forma sistemática los ante-cedentes perinatales y los cuidados intensivos neonatales en la
misma área [15]. En EE. UU. toda-vía no se han establecido registros de PC como tales, pero hay publi-cados dos estudios de seguimiento de base poblacional que tratan so-bre PC y discapacidades en la in-fancia. El MADDSP (Metropolitan
Atlanta Developmental Disabili-ties Surveillance Program) [16]
re-cogió niños con PC de la región de Atlanta nacidos desde 1981; poste-riormente también se incluyeron chicos con otras deficiencias. El NCCPP (Northern California
Ce-rebral Palsy Project) [17] se ocupó
inicialmente de niños nacidos en-tre 1983 y 1985. El trabajo de in-vestigación se centró en la etiolo-gía de la PC [18] y en la esperanza de vida de estos pacientes [19].
La tabla recoge los principales registros de PC en países desarro-llados.
NECESIDAD DE REGISTROS COORDINADOS
Gracias a los registros de base po-blacional se estima que la preva-lencia de la PC en países desarro-llados es de 2-2,5 casos por cada 1.000 recién nacidos vivos [9,11-14,20-33]. Por la relativa infre-cuencia de la PC se necesitan gran-des poblaciones para conseguir un número suficiente de pacientes y realizar estudios de investigación, especialmente cuando interesa un determinado subgrupo, como el de los pretérmino. Este problema se puede superar si varios centros co-laboran entre sí y suman sus pa-cientes. En la práctica, realizar este tipo de estudios epidemiológicos es extraordinariamente complica-do porque, como ya se ha comen-tado, no existe unanimidad a la hora de describir y clasificar la PC. En 1998 los investigadores de 14 centros de 8 países euro-peos en los que ya funcionaban registros de PC decidieron cre-ar una red de registros. Así nació SCPE, que pronto recibió el apoyo de la Comisión Europea. No era la primera vez que en Europa surgía una iniciativa de este tipo, ya que a principios de los años noventa el equipo sueco (Western Sweden) había cola-borado con un grupo alemán de Tübingen para estudiar especí-ficamente la PC espástica bilateral [34-36]. El objetivo de SCPE era: 1) Estandarizar la definición y clasificación de la PC para poder realizar comparaciones entre los distintos centros; 2) Desarrollar una base de datos centralizada de niños con PC, pa-ra monitorizar las tasas de prevalencia específicas por peso al nacimiento; y 3) Proporcionar información para la planificación de servicios. Los responsables del proyecto trabajaron
intensa-Tabla.Registros de parálisis cerebral en países desarrollados.
Período de estudio
Western Sweden Cerebral Palsy Register, Göteborg, Suecia [11] Desde 1954
Western Australia Cerebral Palsy Register, Perth, Australia [14] Desde 1956
North of England Collaborative Cerebral Palsy Survey, Gateshead, Reino Unido [20] Desde 1960
Centro per le Disabilità Neuromotorie Infantili, Bolonia, Italia [21] Desde 1965
Southern Ireland Cerebral Palsy Register, Cork, Irlanda [13] Desde 1966
Mersey Region Cerebral Palsy Register, Liverpool, Reino Unido [12] Desde 1966
Cerebral Palsy in the County of Vestfold, Noruega [22] Desde 1970
Victorian Cerebral Palsy Register, Melbourne, Australia [55] Desde 1970
Cerebral Palsy Register in Eastern Denmark, Copenague, Dinamarca [23] Desde 1971
Bilateral Spastic Cerebral Palsy in Soth West-Germany, Tübingen, Alemania [34] 1973-1986
CRC Cerebral Palsy Register, Dublín, Irlanda [24] Desde 1976
Register of Childhood Impairments, Toulouse, Francia [25] 1976-1985
Surveillance of Cerebral Palsy in Europe (SCPE), Europa [26] Desde 1976
UK Collaborative Network of Cerebral Palsy Registers and Surveys (UKCP), Desde 1976 Reino Unido [9]
Survey, Groot Klimmendaal Rehabilitacion Centre, Arnhen, Países Bajos [56] 1977-1988
Registre des Handicaps de l’Enfant et Observatoire Perinatal (RHEOP), Desde 1980 Grenoble, Francia [27]
Northern Ireland Cerebral Palsy Project, Belfast, Reino Unido [28] Desde 1981
Central Italy Cerebral Palsy Register, Roma, Italia [57] Desde 1983
4Child-Four Counties Database of Cerebral Palsy, Vision Loss and Hearing Loss Desde 1984 in Children (antiguo Oxford Register of Early Childhood Impairments-ORECI),
Oxford, Reino Unido [29]
Scottish Register of Children with a Motor Deficit of Central Origin, Desde 1984 Edimburgo, Reino Unido [30]
National Cerebral Palsy Register, Ljubljana, Eslovenia [31] Desde 1988
West of Ireland Cerebral Palsy Register, Galway, Irlanda [32] Desde 1990
South Australian Cerebral Palsy Register, North Adelaida, Australia [58] Desde 1993
Australian Cerebral Palsy Register, Australia [59] a
mente hasta establecer un consenso respecto a la terminología que se debía utilizar [7] y los resultados iniciales no tardaron en publicarse [26]. Actualmente forman parte de SCPE 22 centros de 15 países europeos. Desde el año 2003, España participa a través del Hospital Universitario 12 de Octubre de Madrid [37]. Para difundir el uso de un lenguaje común se ha creado un ma-nual de referencia en soporte CD-Rom (SCPE Reference and
Training Manual). Este material incluye no sólo las definiciones
y clasificaciones adoptadas por SCPE, sino también vídeos ilus-trativos y un listado de variables mínimas que deben registrarse en cada niño. El manual se ha traducido a ocho idiomas europeos (incluido el castellano) y está disponible en la página web de SCPE (http://www-rheop.ujf-grenoble.fr/scpe2/site_scpe/index. php). Con estas medidas se quiere animar a otros países a desa-rrollar registros de PC compartiendo una misma terminología.
De forma paralela a SCPE, los cinco registros de Reino Uni-do –Mersey, North of England, Northern Ireland, 4Child (anti-guo registro de la región de Oxford) y Scotland– se agruparon en 1999 para constituir el UK Collaborative Network of Cebral Palsy Registers and Surveys (UKCP) [9]. El último gran re-gistro creado ha sido el australiano, Australian Cerebral Palsy Register, que reunió en el año 2002 los que ya existían en el pa-ís: Western Australia, New South Wales, Queensland, Victoria, Tasmania y South Australia.
APLICACIONES
Los registros se han convertido en herramientas eficaces para monitorizar la prevalencia de la PC, planificar servicios asisten-ciales y soasisten-ciales, servir de base para la investigación etiológica de la PC y evaluar intervenciones terapéuticas en los pacientes.
Estimación de la frecuencia de la PC
Un registro permite evaluar las tasas de PC a lo largo del tiem-po. Para asegurar que los cambios en la prevalencia son reales y no debidos a fluctuaciones aleatorias se establecen períodos de estudio de un mínimo de 5 años [2]. Los grandes trabajos epide-miológicos sobre la PC observaron un aumento de su frecuencia en la década de los 70, sobre todo a expensas de la diplejía, y una estabilización en los años 80 [10,23,38-41]. En la década siguiente el equipo sueco encontró una reducción en la preva-lencia global que llegó a 1,92/1.000 nacidos vivos [42]. En los nacidos con menos de 1.500 g el riesgo de desarrollar PC es de 20-80 veces mayor que en aquéllos que pesan más de 2.500 g [7], por lo que es un grupo que se ha seguido con especial inte-rés. La prevalencia de la PC se incrementó en los nacidos con muy poco peso a lo largo de los años ochenta [3,43]. Sin embar-go, SCPE ha encontrado una tendencia a la baja de 1980 a 1996, que resulta más llamativa en los menores de 1.000 g. (de 60,6 a 39,5/1.000 recién nacidos vivos) [44]. Estos datos son alentado-res y traducen un avance trascendental en la asistencia perinatal, ya que la reducción de la mortalidad se acompaña de una menor morbilidad, incluso entre los recién nacidos de más riesgo.
Planificación de servicios
La PC es una condición de por vida. La presencia de problemas médicos asociados y la calidad del cuidado personal disponible condicionan la evolución del individuo. Actualmente, la proba-bilidad de supervivencia, incluso en las formas más graves de PC, es alta, lo que implica una inversión económica creciente. En EE. UU. se estimó que los costes directos (revisiones
médi-cas, ingresos hospitalarios, servicios de asistencia y adaptación de la vivienda) e indirectos (repercusión en la productividad la-boral) derivados de la PC durante el año 2003 ascendían a 11.500 millones de dólares [45]. Los registros ofrecen a los or-ganismos públicos cifras reales del número de pacientes con PC de un área geográfica determinada y de las limitaciones que tie-nen (déficit visual, incapacidad para la marcha o retraso men-tal). Esto permite organizar los recursos y calcular con bastante precisión los costes de los servicios médicos, educativos y so-ciales que se necesitan.
Investigación etiológica de la PC
Tradicionalmente las únicas causas estudiadas eran aquellas que tenían relación con el parto, pero en lo últimos años se diri-ge la atención con especial interés hacia las anomalías diri- genéti-cas, alteraciones en el crecimiento intrauterino, malformaciones cerebrales y complicaciones de la prematuridad [2]. De hecho, desde finales de los años 80 se resta valor a la asfixia perinatal como origen de la PC [46] y se considera que supone menos del 10% de los casos de PC [47]. En la actualidad se defiende un modelo etiopatogénico complejo en el que la combinación de diversos factores culmina en la aparición de la PC [15]. Con un registro se puede diseñar un estudio de casos y controles para investigar estos factores predisponentes. Los controles deben proceder de la misma población que los casos. Comparando en ambos grupos la frecuencia de determinadas variables demo-gráficas y clínicas, se pueden identificar factores de riesgo. Es-tudios de casos y controles, como los realizados a partir del re-gistro danés y del sueco, han permitido reconocer que la infec-ción y otros factores prenatales suponen un riesgo para el desa-rrollo de PC [48,49].
Evaluación de intervenciones terapéuticas
Un registro permite identificar un grupo homogéneo de pacientes con un problema concreto en el que se puede valorar la eficacia de un tratamiento. En el registro de South Australia, por ejemplo, se ha estudiado el beneficio de la toxina botulínica frente a la te-rapia ocupacional en niños con PC hemipléjica [50].
Otras aplicaciones
ca-pacidad de participación, haciendo comparaciones entre distin-tos países [54].
CONCLUSIÓN
La PC constituye un problema de primera magnitud por las de-ficiencias que asocia, por su cronicidad y por las implicaciones médicas, sociales y educacionales que origina [37]. Los
regis-tros poblacionales nacieron con el propósito de monitorizar la prevalencia de la PC y describir las características de los pa-cientes, y han permitido profundizar en el conocimiento de la PC. Esta valiosa información tiene múltiples aplicaciones, pero el objetivo último siempre debe ser el paciente y su familia. To-do el esfuerzo que requiere este tipo de estudios ha de dirigirse a mejorar la calidad de vida del niño o del adulto con PC y pro-mover su plena integración.
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INFANTILE CEREBRAL PALSY: THE IMPORTANCE OF POPULATION REGISTERS
Summary. Introduction. Cerebral palsy (CP) is the most common cause of motor disability in the paediatric age. For several decades, a number of developed countries have kept registers that have been used to conduct population-based studies of CP. Aims. To determine what methodology is needed to keep a register of CP and in what ways it can be applied. Development. CP registers came into being as a means to monitor the prevalence of CP. Today they have become useful tools for organising health care services, conducting aetiological studies on CP, evaluating therapeutic interventions and assessing patients’ quality of life. Setting up a register involves having an aim and a set of eligibility/exclusion criteria that have both been clearly defined beforehand. The quality of the register depends on its continuity, which means that there must be economic and human resources available to ensure long-term planning and the constant incorporation of new patients. Projects that are coordinated among several centres provide a greater study population and favour the utilisation of a common terminology. Conclusions. The deficits associated to CP, together with its chronicity and the medical, social and educational implications it gives rise to, make it an extremely important health issue today. The ultimate aim of studies on CP should be to improve patients’ quality of life and promote their full integration into the world around them. [REV NEUROL 2008; 47 (Supl 1): S15-20]
