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FORMULARIO DE LA DESCRIPCIÓN DE LA TESIS DOCTORAL O DEL TRABAJO DE GRADO
TÍTULO COMPLETO DE LA TESIS DOCTORAL O TRABAJO DE GRADO:
Validación de la escala Impact on family Scale (IOFS) en el contexto de un grupo de familias colombianas con un hijo afectado por malformaciones congénitas mayores. SUBTÍTULO, SI LO TIENE: ________________________________________________________ _______________________________________________________________________________
AUTOR O AUTORES
Apellidos Completos Nombres Completos
Suarez Obando Fernando
DIRECTOR (ES) TESIS DOCTORAL O DEL TRABAJO DE GRADO
Apellidos Completos Nombres Completos
Moreno Luna Isabel Socorro
ASESOR (ES) O CODIRECTOR
Apellidos Completos Nombres Completos
Rondón Sepúlveda
Lozano León Juan Manuel Martin
TRABAJO PARA OPTAR AL TÍTULO DE: Magister en Epidemiologia Clínica
FACULTAD: Medicina
PROGRAMA: Carrera ___ Licenciatura ___ Especialización ____ Maestría _X__ Doctorado ____
NOMBRE DEL PROGRAMA: Maestría en Epidemiologia Clínica
NOMBRES Y APELLIDOS DEL DIRECTOR DEL PROGRAMA: Carlos Gómez Restrepo
CIUDAD: Bogotá AÑO DE PRESENTACIÓN DEL TRABAJO DE GRADO: 2010
NÚMERO DE PÁGINAS 158
TIPO DE ILUSTRACIONES:
Ilustraciones Mapas Retratos
Tablas, gráficos y diagramas Planos
SOFTWARE requerido y/o especializado para la lectura del documento Ninguno MATERIAL ANEXO (Vídeo, audio, multimedia o producción electrónica): Ninguno
Duración del audiovisual: ___________ minutos.
Número de casetes de vídeo: ______ Formato: VHS ___ Beta Max ___ ¾ ___ Beta Cam ____ Mini DV ____ DV Cam ____ DVC Pro ____ Vídeo 8 ____ Hi 8 ____
Otro. Cual? _____
Sistema: NTSC ______ Europeo PAL _____ SECAM ______
Número de casetes de audio: ________________
Número de archivos dentro del CD (En caso de incluirse un CD-ROM diferente al trabajo de grado): _________________________________________________________________________
PREMIO O DISTINCIÓN(En caso de ser LAUREADAS o tener una mención especial): Tesis Sobresaliente
DESCRIPTORES O PALABRAS CLAVES EN ESPAÑOL E INGLÉS: Son los términos que
definen los temas que identifican el contenido. (En caso de duda para designar estos descriptores, se recomienda consultar con la Unidad de Procesos Técnicos de la Biblioteca General en el correo [email protected], donde se les orientará).
ESPAÑOL INGLÉS
impacto familiar impact on family
malformación congénita birth defect
discapacidad disabilities
validación validation
RESUMEN DEL CONTENIDO EN ESPAÑOL E INGLÉS: (Máximo 250 palabras - 1530 caracteres):
Conclusión: se validó la IOF en el contexto de un grupo de familias colombianas con un hijo afectado por malformaciones congénitas mayores, consiguiendo la validación lingüística y de contenido y encontrando evidencia de validez en la consistencia interna del instrumento y en su correlación con variables externas. El análisis factorial encontró diferencias substanciales con 6 ítems de la escala original y con 2 ítems de la escala revisada específicamente en el dominio de impacto económico. Se propone ampliar el estudio de impacto familiar en relación al impacto económico con el uso medidas específicas de valoración del impacto en relación al ingreso y al dinero destinado al
manejo de la enfermedad. Abstract
Validación de la escala Impact on family Scale (IOFS) en el contexto de un grupo de familias
colombianas con un hijo afectado por malformaciones congénitas mayores.
Fernando Suarez Obando M.D.
Tesis presentada a la Facultad de Medicina
Como requisito parcial para optar al Grado de
Maestría en Epidemiología Clínica
Pontificia Universidad Javeriana
Comité del trabajo de grado
Juan Manual Lozano M.D. MSc.
Socorro Moreno Luna Psi. Msc.
Contenido
Resumen
1. Capítulo 1. Introducción
2. Capítulo 2. Marco teórico.
3. Capítulo 3. Objetivos.
4. Capítulo 4. Métodos.
5. Capítulo 5. Resultados.
6. Capítulo 6. Discusión.
7. Capítulo 7. Conclusiones.
8. Lista de Tablas
9. Lista de figuras
10.Referencias.
Resumen
Objetivo: validar la escala Impact on Family Scale (IOFS) en el contexto de un grupo de familias
colombianas con un hijo afectado por malformaciones congénitas mayores. Diseño: validación
lingüística y psicométrica de la escala. Lugar: Consulta de Genética Clínica de varios hospitales
de Bogotá. Población: familias con un hijo afectado por malformaciones congénitas mayores.
Mediciones: validación lingüística basada en el proceso de traducción - retrotraducción.
Validación psicométrica de contenido utilizando el método Delphi; validación de la estructura
interna del instrumento a través del análisis factorial exploratorio y el alfa de Cronbach y
análisis de correlación de la IOFS con el APGAR familiar, el apoyo social al cuidador principal
según la escala de apoyo social NSSQ y el desarrollo psicomotor de los pacientes según la Escala
Abreviada de Desarrollo (EAD). Resultados: validación lingüística completa; validación de
contenido avalada por expertos. Extracción de 2 componentes cada uno con 13 ítems después del
análisis factorial y consistencia interna de 0.83 y de 0.89 antes y después del análisis factorial.
Las correlaciones con el APGAR familiar fueron de 0.81; con NSSQ – soporte tangible de 0.72,
NSSQ-soporte emocional de 0.727 y NSSQ total de 0.726. Conclusión: se validó la IOF en el
contexto de un grupo de familias colombianas con un hijo afectado por malformaciones
congénitas mayores, consiguiendo la validación lingüística y de contenido y encontrando
evidencia de validez en la consistencia interna del instrumento y en su correlación con variables
externas. El análisis factorial encontró diferencias substanciales con 6 ítems de la escala original
y con 2 ítems de la escala revisada específicamente en el dominio de impacto económico. Se
propone ampliar el estudio de impacto familiar en relación al impacto económico con el uso
medidas específicas de valoración del impacto en relación al ingreso y al dinero destinado al
manejo de la enfermedad.
Abstract
Objective: to validate the Impact on Family Scale (IOFS) in the context of families with one
child affected by major congenital malformations. Location: clinical genetics outpatient services
of diverse hospitals and Institutions in Bogota city. Population: families with one child affected
by major congenital malformations. Design: linguistic and psychometric validation of a scale.
Measurements: linguistic validation based in the translation and retro-translation process. The
content of the scale was validated using the Delphi method. The intern structure validation was
achieved using factorial exploratory analysis and Cronbach’s alpha. The correlation analysis
was accomplished using the family APGAR score, the social support was measured by the
NSSQ scale and the determination of the psychomotor development of the children was based on
the Abbreviated Development Scale. Results: the language validation was achieved and the
content validation was supported for experts. The internal consistency was 0.83 and 0.89 before
and after of factorial analysis. After the factorial analysis 2 components and 13 items were
extracted. The correlation with the family APGAR was of 0.81. The correlation with NSSQ –
tangible support was of 0.72. With the NSSQ-emotional supports of 0.727 and with NSSQ total
score of 0.726. Conclusions: the IOFS was validated in the context of families with one child
affected by major congenital malformations; achieving language and content validation; an
appropriate internal consistency and a good correlation with external variables were found. The
factorial analysis found substantial differences in six items compared with the original scale and
with two items compared with the revisited scale, specifically in the economy impact domain.
There must be a new study committed to investigate the economy impact using specific
measurements related to family income and expenses related with the disease treatment.
1. Capítulo 1. Introducción
Las malformaciones congénitas mayores tienen un alto impacto médico, psicológico y social,
tanto para el individuo afectado como para su familia. Impacto que se hace evidente en la
mayor frecuencia de consultas médicas y en la necesidad de soportes terapéuticos como la
fisioterapia y la rehabilitación; así mismo, las malformaciones congénitas, en la mayoría de los
casos, generan secuelas de tipo motor cuyo grado de discapacidad depende del área anatómica
afectada y del momento en que se inicie el manejo médico o quirúrgico. En este contexto la
familia del paciente es el principal soporte sobre el que se definen las rutinas del tratamiento y
rehabilitación. En consecuencia es la familia quien debe adaptar su cotidianidad a las
condiciones que impongan las condiciones del paciente, la enfermedad y el equipo médico1
.
Hasta el momento no se ha medido de forma específica el impacto que la enfermedad
malformativa tiene sobre el entorno familiar2
y teniendo en cuenta la importancia que las
malformaciones tienen en el perfil epidemiológico, es pertinente entender la dinámica familiar
que se desarrolla alrededor del paciente malformado, debido a que el éxito de la terapéutica se
apoya en los cuidadores y específicamente en sus padres3
, porque son ellos los que asumen la
responsabilidad de cumplir con las citas médicas, de acompañar los procesos de rehabilitación y
1
Esta descripción se hace especialmente relevante en la población pediátrica.
2
Se aclara que no se ha medido el impacto familiar de manera específica en relación a las malformaciones congénitas, entendidas como un grupo heterogéneo de presentaciones clínicas que obedecen a diversas etiologías, algunas de las cuales son genéticas. Existen diversos ejemplos en la literatura que miden el impacto de la enfermedad genética y de la enfermedad malformativa en relación a ciertos tipos de síndromes y a ciertos tipos de etiología (mendelianas y multifactoriales). Se entiende entonces que la medición del impacto familiar especifico de las malformaciones congénitas mayores en niños, es el aspecto de investigación, que se propone como novedoso en este trabajo.
3
de desarrollar, de la mejor forma posible, un proceso de aceptación de la anormalidad4
, así como
de adecuar las condiciones de vida del paciente y de la familia a la enfermedad y sus secuelas.
La medición del impacto que la enfermedad tenga sobre el entorno familiar requiere de
herramientas que exploren diversos aspectos, que incluyen desde las repercusiones económicas
hasta las relaciones interpersonales entre los miembros de la familia.
Existen diversos tipos de herramientas de medición que han sido validadas en el contexto de
otras patologías crónicas, y su uso ha demostrado que la medición del impacto es un adecuado
punto de partida para llevar a cabo posteriores mediciones e intervenciones terapéuticas que
mejoren el entorno familiar, lo que a su vez repercutirá en un mejor pronóstico para el paciente.
Se propone en el presente trabajo validar la escala de Impact on Family Scale (IOFS), en el
contexto de familias colombianas con un hijo afectado por malformaciones congénitas mayores,
con el propósito de tener un instrumento que permita valorar el impacto de las malformaciones
en la familia5 y en un futuro desarrollar estrategias que mitiguen el impacto de las enfermedad,
tanto en el paciente como en su entorno familiar.
4
Se da por hecho en este contexto que la malformación es anormalidad, en otros contextos es posible introducir un debate que presuponga otros límites entre las alteraciones atómicas, las malformaciones y la anormalidad, pero para términos prácticos de este trabajo se establece que malformaciones es anormalidad.
5
2. Capítulo 2. Marco Teórico
Las malformaciones congénitas son una de las principales causas de mortalidad y morbilidad
pediátrica en Colombia. Según el Ministerio de la Protección Social la segunda causa de
mortalidad en menores de un año de edad en el año 2004, fue la originada en el grupo de las
malformaciones congénitas, deformidades y anomalías cromosómicas, con una tasa total de
264,2 niños afectados por cada 100.000 habitantes, y de 217,6 niñas afectadas por cada 100.000
habitantes (1). La Veeduría Distrital de Bogotá en su informe de la situación de los niños y las
niñas de la Ciudad Capital del año 2005 informa que después de los trastornos respiratorios, la
segunda causa de mortalidad en menores de un año fue la originada en malformaciones y
cromosomopatías, con una tasa de 3,67 por cada 10.000 nacidos vivos (2). De acuerdo al Global
Report on Birth Defects, Colombia tiene un prevalencia de defectos al nacimiento de 55,5
afectados por cada 1.000 nacidos con un total estimado de 53.347 recién nacidos afectados con
este tipo de patologías al año (3).
Las patologías que comprenden las malformaciones congénitas mayores son estudiadas por la
Dismorfología, rama de la Genética Clínica que estudia e interpreta los patrones anormales de
crecimiento y desarrollo, enfocándose en los signos que conformen un síndrome o patrón de
malformaciones reconocible. La valoración clínica apropiada del paciente conduce a un
diagnóstico que a su vez, origina un proceso terapéutico acorde con la patología. Se enfatiza la
importancia de la valoración clínica porque es la que orienta al médico tratante en la solicitud de
estudios para-clínicos y a la instauración de tratamientos y en conjunto con la historia clínica,
genera una conducta médica encaminada al manejo más apropiado. En el caso de la
Dismorfología este manejo involucra al conjunto familiar, aspecto que se destaca más que en
otras especialidades, sí se tiene en cuenta que las manifestaciones clínicas de un patrón de
malformación pueden variar de generación en generación, y que el estudio de los familiares del
afectado puede establecer un patrón reconocible en el análisis del árbol genealógico. De acuerdo
con la importancia de los signos semiológicos, en Dismorfología se utiliza una nomenclatura
para definir los conceptos y optimizar su uso. Las siguientes son las definiciones que se
utilizarán en el presente estudio6 : Malformación: defecto estructural primario resultado de un
error localizado de la morfogénesis. Deformación: alteración en la forma por fuerzas mecánicas
extrínsecas, de una estructura previamente normal en su morfogénesis. Secuencia: malformación
en conjunto con las consecuencias fisiológicas y morfológicas derivadas de la misma. Síndromes
de malformación: patrones reconocibles de malformación que presumiblemente tienen la misma
etiología y que no son interpretados como la consecuencia de un error localizado de la
morfogénesis.
Las malformaciones congénitas tienen un impacto variable en el desarrollo del individuo,
impacto que depende principalmente del área anatómica afectada. Por ejemplo, las secuelas del
trastorno de migración neuronal difieren de las secuelas del labio y paladar hendido o de la
amputación de un miembro por bandas amnióticas. Sin embargo, las anormalidades que afectan
de manera evidente y drástica el fenotipo crean un impacto, que comprende tanto el impacto
fisiológico como el impacto visual que una malformación genera en quienes la observan (el
mismo afectado, la familia, la comunidad). Aunque su frecuencia es importante dentro del perfil
epidemiológico de la población infantil, las malformaciones congénitas se han considerado como
patologías «raras o exóticas»7, y la forma de aproximación a estas anormalidades tiene un fuerte
6
Las definiciones descritas no son necesariamente mutuamente excluyentes. Por ejemplo, una secuencia puede originarse en una malformación.
7
componente simbólico. La percepción de la malformación como una rareza ha contribuido a que
en el imaginario popular se mantenga una postura repulsiva hacia el malformado, recluyéndolo
dentro de lo anormal, infrecuente y desconocido. Trasladar la experiencia cultural de la aversión
al malformado al contexto clínico, es establecer el impacto que las malformaciones tienen en la
percepción familiar del paciente, teniendo en cuenta que son los padres de un niño afectado por
la malformación quienes conocen el modo en que los afecta la estigmatización social de la
enfermedad.
El bienestar y armonía familiares son conceptos que se desprenden de la noción de Calidad de
Vida. Según Moreno y Ximénez (4) el estudio de la Calidad de Vida hace referencia a una
representación de bienestar que se centra en el sujeto y su vida social, sus actividades cotidianas
y su propia salud. Por su parte, estamentos como la Organización de Naciones Unidas (ONU) y
la Organización Mundial de la Salud (OMS), incluyen como componentes de la Calidad de Vida
aspectos del bienestar como factores definidos por indicadores objetivos, tales como la salud, la
alimentación, la educación, el trabajo, la vivienda, la seguridad social, el vestido, la recreación y
el respeto a los derechos humanos. Así, la noción de Bienestar Familiar ha sido estudiada a
través de una aproximación que analiza diversos indicadores subjetivos, como la percepción y la
evaluación que cada persona hace sobre su bienestar, pero que repercuten en aspectos objetivos
de su salud (5,6). Los principales aspectos del bienestar y armonía familiares se entienden como
ejes principales que guían la comprensión del concepto de Impacto Familiar, y que sirven como
referente para medir las consecuencias que se presentan en el contexto de una enfermedad grave.
Por tanto, más allá de establecer la calidad de vida de una familia, la noción de impacto en el
bienestar familiar hace referencia al grado en cuál el entorno familiar se ve afectado por la
presencia de una enfermedad que trastorna la armonía entre los miembros de la familia y sus
relaciones con la comunidad. Estos aspectos generales de bienestar y armonía hacen parte de los
aspectos funcionales de la unidad familiar y de su capacidad de actuación en el entorno social, lo
que se define, en el campo de la atención clínica, como el conjunto de actitudes que los
individuos tienen acerca de la enfermedad, así como las consecuencias funcionales que se
desarrollan ante la adversidad, las patologías y las anormalidades fenotípicas en un familiar. Se
plantea, por ejemplo, que el soporte social permanente y positivo al individuo ante una situación
que genera altos niveles de estrés, como las malformaciones o las enfermedades congénitas, se
relaciona con una reducción en la probabilidad de aparición de eventos vitales estresantes
posteriores y ayuda a que la valoración de los hechos sea menos negativa, mejorando el
afrontamiento y permitiendo la superación.
Una instrumento frecuentemente utilizado para entender situaciones impactantes del ámbito
familiar es la escala Impact on family scale (IOFS), con la cual se ha evaluado el impacto que las
enfermedades crónicas (incluyendo patologías genéticas no malformativas tales como la fibrosis
quística, algunos tipos de cáncer y diversas anormalidades del desarrollo) ha tenido en las
familias. La IOF fue desarrollada por Stein y Ressman (7), quienes establecieron los principales
aspectos familiares que pueden verse afectados por la enfermedad, como son los aspectos
financiero, familiar - social, personal y la capacidad de afrontamiento y manejo de la situación.
Es así como la efectividad de un apoyo, que disminuya el impacto de la enfermedad en la
estructura familiar, varía según las características personales de los miembros de la familia, lo
que redunda en la adaptación psicológica y social del niño (8, 9). Es decir que de acuerdo al nivel
de bienestar familiar, se darán las condiciones para que la aceptación, adaptación y rehabilitación
determinado periodo de tiempo. El eventual impacto familiar de las patologías malformativas
debe entenderse según las características de las enfermedades que estudia la Dismorfología. Por
tanto, antes de describir las características psicométricas de la IOF se describen, tanto el contexto
de las malformaciones en las familias, como los antecedentes de investigaciones previas.
2.1.Impacto familiar de las enfermedades: Familias y Malformaciones.
El objetivo de una intervención clínica es que el individuo afectado por malformaciones mayores
alcance algún grado de independencia, proceso que requiere desde un principio la
implementación de un método de medición del impacto que la enfermedad tiene en el entorno
familiar. La evaluación, el análisis y la intervención de los aspectos relacionados con el bienestar
familiar deben desarrollarse desde el conjunto de las ciencias médicas, apoyándose en los
instrumentos de medición que comprendan herramientas cualitativas. Los objetivos de
comprender el impacto sobre el bienestar familiar de una población afectada directa o
indirectamente por condiciones de enfermedad se basan en que las personas asuman una
perspectiva activa del proceso, en donde la enfermedad represente la menor alteración posible en
la autonomía del sujeto e involucre las mínimas variaciones en su vida habitual.
Además de las implicaciones que las malformaciones congénitas tienen en el afectado, el
diagnóstico en un hijo plantea una crisis para la familia, originada en los cuestionamientos sobre
la etiología de la enfermedad y proyectada hacia los cambios en los estilos de vida y las
expectativas hacia el futuro. El grupo familiar suele experimentar cansancio emocional y físico
restando tiempo y energía a la interacción con los demás miembros de la familia, generando
celos y enfado en varios de sus miembros o influir en la relación marital. Igualmente puede
manipulación para obtener lo que desea (10). Existen además de los aspectos emocionales,
psicológicos y adaptativos, las inquietudes por la demanda económica de la enfermedad debido
al consumo continuo de recursos encaminados al manejo de la patología. Respecto a la relación
del paciente y sus familiares con el médico, se ha descrito que los afectados presentan una
actitud resignada con el estado de la enfermedad, generando diversos grados de dependencia
con el médico (11). Por otra parte, se ha señalado que las enfermedades crónicas, con un
pronóstico incierto y de inicio en edades tempranas o congénitas, requieren intervenciones
terapéuticas mucho más intensivas y continuadas que las dolencias agudas (12). Sin embargo, las
implicaciones de este tipo de enfermedades en el niño y la familia, frecuentemente se minimizan,
a pesar de la descripción y conocimiento en el personal de salud del «síndrome del niño
vulnerable», que se caracteriza por una manifestación intensa de apego a la madre asociada a una
profunda ansiedad de separación (13). Siguiendo esta línea argumentativa se ha señalado que las
interacciones tempranas madre-hijo pueden estar influenciadas por sentimientos depresivos,
ansiedad y miedo a la muerte inminente; muchas madres se sienten responsables y culpables de
la situación de su hijo y asumen una interacción con su hijo de carácter sobre-protector (14).
Respecto a la percepción de los padres y madres de niños con enfermedades congénitas, la
literatura señala que pueden tener un amplio rango de reacciones, principalmente miedo, ira y
sentimientos de inadecuación o resentimiento, lo cual se acompaña de comportamientos
negligentes e incluso abuso, con las subsiguientes implicaciones para el desarrollo intelectual y
el desempeño emocional tanto del afectado como para el padre agresor (15). Las reacciones de
ira y resentimiento entre ambos padres o cuidadores pueden desencadenar conflictos familiares
que complican la situación revelando que suelen presentarse reacciones de pánico ante la
aunque es posible que se busque un nuevo embarazo con la expectativa de tener un hijo
saludable y confirmar la idea de ser buenos padres. En ambos casos la ansiedad ante un evento
incierto sigue presente. En otro sentido, algunos estudios han señalado que la presencia de una
enfermedad congénita en uno de los hijos puede generar mayor cohesión en la estructura
familiar, efecto que se produce en la medida en que el grupo busca la adaptación a la situación
adversa (16).
La primera reacción ante el diagnóstico suele ser de confusión y depresión, y posteriormente
suele presentarse colaboración activa con el médico e indagación acerca de las causas de la
enfermedad. Pero el efecto del niño malformado en la familia no se limita a los cuidadores
principales e influye en otros miembros de la familia, como en los hermanos o familiares
cercanos como tíos o primos. Esto se deduce de los efectos adversos que la enfermedad crónica
genera en los familiares, como la ira o la culpa asociados a la eventualidad del componente
hereditario. Las consecuencias a largo plazo para otros miembros de la familia pueden incluir
depresión y ansiedad de separación ante la enfermedad del ser querido, y se ha señalado que en
los hermanos de niños enfermos se incrementa el riesgo de trastornos del comportamiento (17).
Es así como en el dialogo relacionado con la naturaleza de la enfermedad que los equipos
médicos mantengan con los familiares, se hace indispensable mantener una disposición abierta
de los padres, porque es una actividad que requiere de una actitud de aprendizaje sobre la
enfermedad, las medicaciones, los tratamientos y sus efectos secundarios y del tipo de
actividades que deben realizar día a día todos los miembros de la familia. La familia, a través del
intercambio de ideas con los médicos, pretende alcanzar una percepción de control sobre la
situación y así llegar a sentirse más tranquila y cómoda con la circunstancias. La labor con la
suelen presentarse las crisis, se dirige a crear espacios abiertos en donde expresar temores,
ansiedades y esperanzas. Esto resulta coherente con la necesidad y pertinencia de conformar un
equipo interdisciplinario que trabaje para disminuir el impacto del diagnóstico en la familia.
2.2.Antecedentes: Calidad de Vida de los cuidadores principales de un niño con
enfermedades crónicas incapacitantes.
La propuesta de validación de la IOFS en el presente estudio, se basa en la coherencia que
guarda la escala, con el conocimiento y estudio de la calidad de vida de familias afectadas por
malformaciones congénitas y patologías crónicas, tanto en estudios publicados en la literatura
como por experiencias desarrolladas por el propio investigador, las cuales se exponen a
continuación.
Se estima que el costo financiero de mantener a un niño con enfermedad incapacitante es tres
veces mayor que el de mantener a un niño sin discapacidad, a lo que se añade que los padres con
niños discapacitados manejan altos niveles de estrés y bajos niveles de bienestar al compararse
con los padres de niños sin discapacidad. Esta situación ha hecho que algunos grupos de
investigación cualitativa orienten sus esfuerzos hacia la comprensión del entorno familiar
alrededor del niño discapacitado. La investigación de D. Goodley, director del programa de
estudios sobre la discapacidad en la Universidad de Sheffield, implementó el proyecto titulado
“Parents, Professionals, and Babies with Special Care Needs: Identifying enabling Care”, el
cual es una aproximación cualitativa al problema de la percepción de los padres frente a los hijos
con discapacidad (18). Este programa desarrollo un método de aproximación a los cuidadores
principales de los niños afectados, a través del cual se percibe y comprende la vivencia de los
identificaron tres formas de reacción de los padres frente a la adversidad de tener un hijo con
discapacidad. Estas formas de reacción se definieron de tres manera diferentes, la primera se
denomina: madres8 en búsqueda de narraciones lineares, se trata de una primera etapa en donde
las madres de los pacientes modelan sus historias en narrativas que buscan una causa y un
efecto9, poniendo un gran interés en el diagnóstico, de tal modo que, si se corrige la causa de la
enfermedad, se supone que la consecuencia patológica se superará rápidamente. En este modelo
de aproximación, el acudiente del paciente basa su interacción con el equipo tratante y con su
hijo, en un deseo concreto de devolver al niño a la normalidad. En el trabajo de Goodley en
donde se describe esta forma de aproximación se narra la historia de una paciente con síndrome
de CHARGE10, un síndrome genético poli-malformativo.
En segundo lugar se define como forma de reacción, a los padres desafiantes, quienes después de
aceptar que la normalidad es imposible, debido a la naturaleza de la patología, se establece una
relación entre el afectado y la sociedad eminentemente conflictiva, colocando a la discapacidad y
al discapacitado en una actitud combativa. El acudiente expresa que es la sociedad la que debe
adaptarse al discapacitado y no el discapacitado a la sociedad. Uno de los ejemplos descritos en
el reporte de esta investigación describía esta situación en un paciente con Trisomía 21. Por
último se definen a las madres como filósofos del presente y el porvenir: una vez se acepta que ni
la normalidad ni la sociedad se dirigirán en dirección al afectado, sino que es el afectado quien
como parte de una sociedad excluyente debe de algún modo encontrar su lugar en la comunidad
y que las secuelas harán parte de una normalidad personalizada, la madre decide que hay que
8
Los cuidadores principales entrevistados eran las madres de los afectados.
9
Este tipo de modelo funciona adecuadamente en el modo tradicional de manejar la enfermedad en la que el supuesto de eliminar la causa, establece la curación, como en el uso de antibióticos para curar la infección. En la mayoría de patologías crónicas, no es posible llevar a cabo el proceso realmente curativo, situación que se acentúa en el caso de patologías congénitas, que pueden ser tratadas o manejadas en relación a evitar secuelas.
10
vivir y disfrutar el presente del hijo afectado, sin esperar un futuro en donde lo ideal o lo deseado
llegue. La descripción de esta narrativa se ejemplificó con casos de afectados por Trisomía 21.
Esta aproximación al problema determino diferentes formas de percepción de la anormalidad que
van más allá de lo que los médicos describen y de lo que la terapéutica institucionalizada
prescribe. Se destaca esta aproximación porque tuvo en cuenta lo que las madres vivieron en la
cotidianidad, involucrando la realidad del perfil de vida familiar, el modo de enfrentar la
enfermedad y como se relacionaba con su entorno personal, el cual se desequilibra por la
presencia de la anormalidad o patología, destacando así, que estos aspectos son determinantes en
la calidad de vida de los cuidadores.
En relación a la discapacidad física o mental causada por un tipo específico de malformación
congénita y su repercusión en los cuidadores principales, se han llevado a cabo diversos estudios,
de los cuales cabe destacar los realizados en pacientes con defectos del tubo neural (DTN). Los
DNT son la segunda causa de malformaciones congénitas en el mundo y las secuelas de la espina
bífida abierta comprenden alteraciones funcionales severas como la incompetencia de esfínteres
y la paresia de miembros inferiores, lo cual constituye un claro ejemplo de discapacidad que
requiere un apoyo familiar en función de la recuperación de las secuelas. Los estudios sobre la
percepción de los padres ante esta situación clínica, indican que los padres se vieron más
afectados emocionalmente, en los casos en que el recién nacido afectado por DNT permaneció
más tiempo en el hospital (19) y que los padres de los pacientes presentaron más estrés, mayor
proporción de trastornos psicológicos, menor adaptabilidad al cambio y mayor aislamiento social
que los padres con niños de la misma edad sin malformaciones, pero con otro tipo de patologías
agudas o transitorias (20). En otro estudio se determinó que la intensidad del deseo de mejoría de
espina bífida (21). Por último, varios estudios indicaron que los DTN son un reto al bienestar
psicológico de los padres y que la gravedad del impacto depende de la calidad de la relación
marital, el clima familiar y el soporte de redes sociales cercanas a la familia (22).
En relación a enfermedades infrecuentes, que incluyen síndromes de malformaciones, pocos
estudios describen el estrés y bienestar de los padres de niños con patologías infrecuentes antes y
después de un programa de intervención educativo. Un solo estudio demostró altos niveles de
estrés en los padres de los afectados y una carga emocional y física elevada particularmente
importante en las madres solteras, así como diversos aspectos relacionados con la sensación de
incompetencia e ineptitud frente al manejo de la enfermedad del hijo. Los niveles de estrés
disminuyeron luego de la intervención educativa (23).
En la Universidad Javeriana se evaluó la calidad de vida de cuidadores de pacientes pediátricos
menores de dos años de edad que padecían malformaciones congénitas mayores (24). Se aplicó
una metodología de estudio trasversal descriptivo correlacional, con el interés de observar las
dimensiones de las variables de interés y ciertas relaciones entre ellas. El diseño incluyo la
comparación de grupos por variables socio-demográficas como edad del niño(a) afectado, la
escolaridad y la ocupación de los padres. Se evaluó el tipo de malformación y sus características
según las siguientes categorías: 1) Defectos del tubo neural, 2) Defectos del sistema nervioso
central, 3) Labio hendido y/o paladar hendido, 4) otras malformaciones cráneo-faciales
diferentes a paladar y al labio hendido, 5) Cardiopatías congénitas, 6) Malformaciones de pared
abdominal y/o tracto gastrointestinal, 7) Genitales ambiguos y malformaciones genitales, 8)
malformaciones por reducción de miembros, 9) Deformidades de miembros, 10) Órganos
supernumerarios, alteraciones en piel y cromosomopatías. Se evaluó la calidad de vida en los
investigación, y se estudió la información que tenían los padres sobre la malformación de su
hijo(a), incluidas las implicaciones en las condiciones de vida del mismo. Los dominios de
Calidad de Vida estudiados fueron: el estatus funcional definido como la capacidad para
desarrollar actividades cotidianas de la cuidadora principal y los integrantes de la familia, a partir
del nacimiento del niño(a) con la malformación. La gravedad de los síntomas relacionados con la
enfermedad y el tratamiento, definidos como la forma en que afecta directa o indirectamente al
cuidador principal y a otros miembros de la familia la presencia de la anormalidad. El
funcionamiento psicológico definido como el ajuste psicológico de la cuidadora principal y los
miembros de la familia a la situación generada por la presencia de un hijo con malformación
congénita, desde la perspectiva de la cuidadora principal. Y finalmente el funcionamiento social
o evaluación del ajuste a las actividades sociales y el rol que desempeñaron los miembros de la
familia en sus diferentes ámbitos (laboral, escolar, comunitario, religioso, entre otros).
El estudio analizó la calidad de vida de 37 cuidadores principales de igual número de niños
afectados por malformaciones congénitas mayores. Los resultados cuantitativos no demostraron
una alteración significativa de la calidad de vida en los dominios evaluados. Sin embargo, al
analizar las respuestas en su dimensión cualitativa se evidenció información relevante que
confirmó la importancia de atender el impacto del diagnóstico de la malformación. Se concluyó
que las madres, como cuidadoras principales de los niños con malformación, presentaban
alteraciones en la dimensión psicológica, originadas en el impacto anímico en términos de
ansiedad y preocupaciones por el futuro, así como en el componente relacionado con la
distribución de las actividades requeridas para el cuidado del niño. Por otra parte, un número
especial a la vida desde el nacimiento del hijo(a), reportando sentirse tranquilas por ello, con un
mínimo de culpa personal al respecto.
Estos datos corroboran lo señalado desde diversas disciplinas respecto de la fortaleza personal y
anímica que desarrollan los padres/cuidadores de personas con discapacidad, quienes a pesar de
mantener un grado relativamente constante de preocupación por el futuro y altos niveles de
agotamiento físico, logran ajustarse, de manera relativamente eficaz, a las demandas del
discapacitado y del medio. Sin embargo, debido a la edad de los niños evaluados (menores de 2
años), la familia todavía no ha estado expuesta a muchas de las implicaciones de la
malformación en el desarrollo posterior del niño, no solo en la dimensión biológica sino en la
psicológica. Los resultados de esta investigación aportaron datos sobre las condiciones de
calidad de vida de menores discapacitados y sus familias en términos de bienestar psicológico y
de condiciones de salud, lo cual permite tener indicadores que de manera confiable señalan que
la situación de discapacidad es mucho más que un problema de salud pública, pues además de
afectar un amplio grupo de niño(a) y sus familias, tiene un impacto negativo sobre el conjunto de
la sociedad.
La percepción de las madres con hijos afectados por malformaciones congénitas mayores
también ha sido explorada a través de estudios cualitativos. En el estudio de Suarez y cols. (26)
se describió a través del análisis de grupos focales los principales aspectos que las madres
perciben como alterados ante la presencia del niño con malformación. En primer lugar las
madres identificaron que ante la adversidad y complejidad de la malformación, el sistema de
atención al enfermo y el personal de salud carecen de herramientas para el manejo adecuado de
los casos. En segundo lugar las madres identificaron que ante la noción de enfermedad
estuviera relacionada con el desarrollo de la enfermedad del niño, que la causa de las
anormalidades de los niños se debiera a situaciones vividas durante el embarazo, o que la
malformación se explicase como consecuencia de adversidades acaecidas en la vida en pareja o
por un entorno familiar difícil. Por último las madres refieren que en relación a la atención de los
niños se hace cada más relevante la necesidad de respuestas y soluciones a los problemas de los
niños afectados, como por ejemplo la necesidad de un manejo médico o quirúrgico temprano,
manifestando así que el niño malformado es tratado con cierta negligencia y que su manejo
médico es evitado o desempeñado de manera equivoca por el personal de salud. Se concluye de
este estudio que las descripciones de las madres denotan que la marginación afecta severamente
la atención requerida por los niños y que es necesario que el sector salud oriente parte de sus
esfuerzos a comprender una realidad nosológica que hasta el momento se considere exótica.
Estos antecedentes permitieron inferir que la enfermedad malformativa tiene un impacto
importante en el bienestar y la armonía familiares, de tal modo que se hizo imperativo el uso de
una escala adecuada para medir ese impacto, y contribuir al adecuado manejo del paciente
teniendo en cuenta el entorno familiar. La mencionada Impact on Family Scale fue diseñada para
tal fin, y dadas sus condiciones psicométricas, es un instrumento que cumple con el propósito de
la medición. A continuación se describen sus características principales.
2.3.Características de la escala Impact on Family Scale (IOFS).
Esta escala, diseñada por Stein y Reissman (7), se desarrolló con el objetivo de medir el impacto
que una enfermedad tiene en el entorno familiar, definiendo el impacto como el efecto que la
enfermedad del niño tiene en el sistema familiar, enfocándose en los cambios que se producen en
enfermedad y que la patología establece una nueva dirección de las adaptaciones familiares a un
ambiente que debe contemplar la enfermedad del niño. El bienestar y armonía familiares pueden
por tanto verse afectados por la presencia de la enfermedad y la escala propone que el efecto de
la enfermedad en la estructura familiar se comprende a través de la medición de 4 dimensiones,
la primera es la carga económica, entendida como el grado en el cual la enfermedad cambia el
estatus económico de la familia. La segunda dimensión denominada impacto familiar/social es
definida como el grado en el cual la enfermedad afecta la calidad y cantidad de interacciones
personales de los miembros de la familia fuera del ambiente familiar. La tercera dimensión es la
de impacto familiar/personal es decir el grado en el cual la enfermedad modifica la interacción
entre la unidad familiar, incluyendo las relaciones entre padres e hijos y por último la dimensión
de la experiencia con la enfermedad, es decir las molestias y estrés producidos en el cuidador
principal, directamente relacionados con las demandas de la enfermedad.
La escala original describe las cuatro dimensiones a través de un cuestionario de 24 preguntas, en
la cuales se indaga sobre la estructura y funcionalidad de la familia. El cuestionario puede ser
auto-diligenciado por la madre del afectado11
y las respuestas a las afirmaciones están basadas
en una escala de Likert (totalmente de acuerdo, de acuerdo, en desacuerdo y totalmente en
desacuerdo) (Ver Anexo 1). El desarrollo de la escala se inició con la construcción de un pool de
190 ítems, el cual fue estudiado y reducido en número por un grupo de expertos, obteniendo 58
ítems para la versión pre-test, versión que a su vez fue reducida en el número de ítems luego de
los estudios piloto llevados cabo en hospitales y ámbitos clínicos. El análisis de datos de estos
estudios redujo la escala a 32 ítems, a partir de los cuales se llevaron a cabo los análisis de
psicométricos finales, definiendo una escala final de 24 ítems. El análisis factorial ortogonal
11
(Varimax) definió las 4 dimensiones de la escala relacionando los ítems con el impacto
financiero o carga económica (IF): 4 ítems; el impacto familiar/social (IFS): 9 ítems; el Impacto
familiar/personal (IP): 6 ítems y el impacto de la experiencia y manejo de la enfermedad (IA): 5
ítems. La consistencia interna de la escala calculada con el coeficiente alfa de Cronbach
estableció para cada una de las dimensión los siguientes valores: para el dominio IF: 0.72; para el
dominio IFS: 0.86; para el dominio IP: 0.81 y para el dominio IA: 0.6, el Alfa de Cronbach para
la escala total fue de 0.88.
La escala fue modificada posteriormente por Stein y Jessop (27), quienes determinaron que una
reducción en el número de ítems medía el mismo constructo. Al implementar la escala en tres
poblaciones diferentes de familias afectadas por hijos con patologías crónicas, y utilizando
análisis factorial exploratorio, la escala se redujo a 15 ítems. Las poblaciones en que se llevó a
cabo el estudio se denominaron: PACTS12 (n = 209) STEP13 (n = 351) y FACE14 (n = 70).
Estos grupos de poblaciones de familias con hijos afectados por patologías crónicas generaron
los datos para la valoración de la consistencia interna del instrumento (Alfa de Cronbach) en la
escala de 15 ítems, obteniendo los siguientes valores según la población intervenida: PACTS
0.8917; STEP 0.8798 y FACE 0.8307.
La validez del constructo fue valorada en razón a otras escalas de relevancia como el Child
Functional Status, el Personal Adjustment and Role Skills Scale y el Psychiatric Symptom Index,
además de las características demográficas y clínicas de los pacientes tales como días de
hospitalización, número de hospitalizaciones, nivel educativo de la madre y tipo de asistencia
sanitaria pública, encontrando que el constructo planteado por la escala se correlacionaba
12
Pediatric Ambulatory Care Treatment Study (PACTS)
13
Sharing the Experience of Parenting (STEP)
14
significativamente con las demás escalas, y que el impacto sobre la estructura familiar se hacía
más evidente en razón a un mayor número de días de manejo hospitalario y se incrementaba en
razón a un menor nivel educativo materno. La modificación a 15 ítems eliminó los aspectos del
manejo específico de la enfermedad y la valoración económica. La escala reducida se centró en
el impacto basado en el impacto familiar/social y en el impacto familiar/personal; los autores
consideraron que la carga económica y los aspectos de experiencia con la enfermedad pueden ser
de interés según el contexto y los intereses de otras investigaciones y que deberían ser validados
según esas condiciones.
Luego de la modificación de Stein y Jessop la escala se ha validado en diversos estudios
complementarios. Por ejemplo, el estudio de Kolk y cols definió los aspectos de la escala que
tienen variación cultural entre la cultura norteamericana e italiana, demostrando su utilidad en
estudios que comparen el impacto de la enfermedad entre culturas (28). La escala fue utilizada en
español en dos estudios previos. En el primero se midieron diversos determinantes de la salud
incluidos en el impacto familiar por una enfermedad crónica, aplicando la encuesta utilizando
traducción simultánea entre los investigadores y las familias estudiadas (29). El segundo estudio
que utilizo la escala en Español fue usado en la valoración del impacto que el Asma tiene en
niños México-americanos, utilizando traducción, retro-traducción y aplicación de la encuesta,
(30). El uso de la escala en español, aunque útil en la comprobación de la utilidad potencial de la
escala, no contó con el proceso de validación completo en ninguno de los dos casos
mencionados.
La última revisión y aplicación de la escala con el fin de confirmar su validez fue llevado a cabo
por Williams y cols., quienes utilizaron la versión de 15 ítems, y confirmaron sus propiedades
amplia difusión la escala ha empezado a ser adaptada a otros idiomas y culturas como en el caso
del estudio de Bek y cols., quienes realizaron el estudio de validación al idioma y cultura turcos
(32). Además de la amplia difusión y su facilidad de aplicación, sus consistentes características
psicométricas la hacen un instrumento de uso conveniente y teniendo en cuenta las definiciones
de la patología malformativa, la escala es apropiada para la medición del impacto de la
3. Capítulo 3. Objetivos
3.1. Objetivo general: Validar la escala Impact on Family Scale (IOFS) en el contexto de un grupo de
familias colombianas con un hijo afectado por malformaciones congénitas mayores.
3.2. Objetivo secundarios:
3.2.1. Aplicar y evaluar la Impact on Family Scale (IOFS)15 en un grupo de familias colombianas
con un hijo afectado por malformaciones congénitas mayores.
3.2.2. Determinar la asociación entre el impacto familiar de la patología malformativa con el
grado de disfunción familiar, el impacto económico de la enfermedad, el tipo de soporte
social que recibe la familia y el grado de alteración del desarrollo psicomotor del afectado,
en un grupo de familias colombianas con un hijo que tiene malformaciones congénitas
mayores.
15
4. Capítulo 4. Métodos
Teniendo en cuenta las condiciones de las familias afectadas por un hijo con malformaciones
congénitas mayores y los antecedentes de los estudios cualitativos, la escala original de 24 ítems
cubre el conjunto de las condiciones potencialmente afectadas por la enfermedad. De tal modo el
proceso de validación incluyó todos los aspectos analizados en la escala original de Stein y
Reissman. Los objetivos del estudio se alcanzaron a través de la implementación de tres etapas:
1. Validación Lingüística. 2. Validación psicométrica y 3. Correlación con otras escalas o
variables.
4.1.Validación lingüística.
El instrumento original fue desarrollado en Ingles por tanto se procedió a desarrollar la
validación lingüística en español de la siguiente forma:
4.1.1. Definición conceptual.
En esta primera parte del proceso se clarificaron los conceptos de cada ítem con el objetivo de
tenerlos adecuadamente reflejados en el idioma español. Se procedió a la lectura y análisis del
instrumento original (Anexo 1) proponiendo una interpretación para cada ítem e identificando los
ítems potencialmente problemáticos. Se llevó a cabo una discusión con los autores del
instrumento original y con base en el análisis del instrumento, se solicitó al desarrollador original
confirmar o clarificar los ítems considerados como problemáticos.
4.1.2. Primera traducción y primera versión por consenso.
La primera traducción del instrumento tuvo como objetivo tener una primera versión consensada
del instrumento. En la primera traducción participaron dos traductores calificados, nativos
hispanohablantes, competentes en inglés que viven en Colombia, con experiencia en la
traducción de documentos biomédicos o instrumentos de medición. Cada traductor calificado
realizó una traducción del inglés al español a partir del instrumento original. Es de aclarar que en
esta traducción en paralelo ninguno de los traductores pudo consultar al otro, de tal modo que se
produjeron dos versiones independientes.
4.1.3. Reconciliación y consenso.
Se revisaron las dos versiones independientes de los traductores, se compararan con el original y
se estableció la primera versión de consenso. Se produjo un reporte del proceso de traducción y
reconciliación en donde se explicó la forma en que se llegó al consenso, los problemas
presentados, incluyendo las dificultades con la traducción al idioma español y las peculiaridades
del idioma en relación al texto de la primera versión16.
4.1.4. Retro-traducción y segunda versión por consenso.
A partir de la primera versión de conceso en español se tradujo nuevamente la escala al inglés
para evaluar y controlar la calidad del instrumento.
4.1.5. Retro-traducción.
16
Participó en el proceso un traductor calificado nativo angloparlante, competente en español, que
vive en Colombia, con experiencia en Retro-traducción. El traductor realizó la traducción al
inglés desde la primera versión consensuada en español. El traductor no tuvo acceso a la versión
original del instrumento en inglés.
4.1.6. Análisis y consenso.
Se procedió a comparar la versión de la retro-traducción con la versión original en inglés. Se
analizaron las discrepancias entre los instrumentos y se determinara cuales requerían
modificaciones en la versión en español. Se produjo un reporte en el cual se expusieron los
resultados del proceso de retro-traducción, las discrepancias y las modificaciones realizadas. Al
finalizar este proceso se produjo la segunda versión por consenso del instrumento en español.
4.1.7. Prueba piloto y tercera versión.
La prueba de la segunda versión del instrumento en español tuvo como objetivo analizar la
experiencia de las personas al utilizar el instrumento. A partir de este proceso se originó la
tercera versión del instrumento en español.
4.1.7.1. Participantes primarios de la prueba piloto.
Se utilizó una muestra de 10 sujetos de la población objetivo, nativos hispanohablantes viviendo
en Colombia, no relacionados con la profesión médica y representando en la muestra de forma
balanceada por edad, sexo, nivel educativo y nivel socioeconómico. Este grupo de sujetos utilizó
el instrumento bajo las condiciones reales en que se planea utilizar el instrumento definitivo17
.
4.1.7.2. La evaluación de la prueba piloto.
17
Luego de la aplicación de la escala se realizó una entrevista estructurada con los participantes de
la prueba piloto, en la que se indagó sobre las dificultades para completar el instrumento, la
comprensión del mismo u otros problemas encontrados durante el proceso de diligenciamiento
del instrumento. También se pidió a cada participante de la prueba piloto, que explicara en sus
propias palabras lo que comprendía de los enunciados de cada ítem de la escala (Proceso de
cognitive debriefing18
). Se analizaron las opiniones de los participantes y se procedió a realizar
los cambios pertinentes en el instrumento, generando la tercera versión del instrumento en
español.
4.1.8. Revisión Clínica.
Con el fin de obtener información de parte de potenciales usuarios del instrumento (médicos,
enfermeras, consejeros), la tercera versión fue revisada por un experto en el área19, nativo
hispanohablante viviendo en Colombia. Se realizó una entrevista estructurada con el experto, en
donde se indagó sobre las dificultades para completar el instrumento, la comprensión del mismo
u otros problemas encontrados durante el proceso de diligenciamiento del instrumento. Se
produjo un reporte del proceso de la prueba piloto junto con la opinión del experto; en el reporte
se describieron los ítems problemáticos, las soluciones y los consensos alcanzados.
4.1.9. Corrección del instrumento y versión definitiva del instrumento.
Con el propósito de asegurar un instrumento libre de errores gramaticales, ortográficos y
mecanográficos, se procedió a revisar y corregir la tercera versión del instrumento. El proceso se
llevó a cabo por un traductor local, que procedió a revisar el instrumento verificando gramática,
ortografía, puntuación e identificando palabras o frases ausentes en el instrumento en español,
18
Cognitive debriefing: se mantiene el término original en inglés.
comparando la tercera versión con el instrumento original20
. Se produjo un reporte del proceso de
la corrección anotando los cambios originados e incluyendo la versión final del instrumento.
4.2.Validación psicométrica.
Luego de tener la versión final del instrumento se sometió al proceso de validación
psicométrica. Este proceso se llevó a cabo con la aplicación de los instrumentos expuestos en la
Tabla 1 y que se detallan a continuación.
4.2.1. Evidencia basada en el contenido del instrumento.
Una vez terminada la etapa de validación lingüística, se evaluó y validó el contenido del
instrumento a través del uso de la técnica del Método Delphi:
4.2.1.1. Método Delphi. Consenso basado en la discusión entre expertos:
4.2.1.1.1. Selección de expertos:
Se conformó una bolsa de expertos médicos genetistas clínicos a partir de la lista de miembros de
la Asociación Colombiana de Genética Humana (ACGH) y la Asociación Colombiana de
Genética Médica (ACGM). Todos los expertos fueron ajenos a la investigación.
Se escogió a los expertos con Coeficiente de Conocimiento, Competencia y Argumentación
significativos (Ver Métodos Estadísticos). Se explicó a los expertos seleccionados el contexto,
propósito y metodología a utilizar y se diseñaron los cuestionarios para los expertos.
20
Tipo de evidencia para la validación21 Actividades de validación Instrumentos
Evidencia de validación basada en el contenido del Instrumento.
Evaluación por expertos: Extensión de los ítems. Concordancia entre la definición del
Constructo y los ítems. Evaluación de la relevancia, importancia
y claridad de los ítems.
Método Delphi y Razón de validez de contenido de Lawshe.
Evidencia de la validación basada en la estructura interna del instrumento
Estudio de Análisis Factorial Consistencia interna del instrumento
Análisis Factorial Exploratorio Alfa de Cronbach
Evidencia de la validación basada en la correlación con otras variables: otras escalas o
variables externas
Carga económica.
[image:37.612.63.564.68.466.2]Ingresos familiares: construcción de tabla de rangos de ingresos económicos familiares y evaluación del porcentaje de ingresos destinado
al cuidado del enfermo.
Impacto familiar/social.
Se detectó el grado de funcionalidad (o disfunción) de la familia a través
del APGAR familiar.
Soporte social Se detecta el grado de soporte social percibido a través del NSSS
Desarrollo psicomotriz.
El impacto de la patología en el afectado se evaluara en razón a su desarrollo psicomotriz a través de la
escala abreviada de desarrollo.
Tabla 1. Tipos de evidencia para la validación psicométrica del Instrumento.
Se llevó a cabo la circulación de la escala y los cuestionarios a través de correo electrónico
conservando el anonimato entre los expertos. Se llevó a cabo la recirculación de la escala y los
cuestionarios hasta agotar el tema y lograr un consenso definitivo de los expertos en relación a la
escala. Se analizaron los datos del panel y se definió el acuerdo entre los expertos utilizando el
estadístico de concordancia de Kappa (Ver métodos estadísticos). Se produjo un documento
consenso-final que se hizo circular entre los expertos. De las conclusiones y resultados del Grupo
Delphi se sustentó la validación de contenido de la escala en su versión en español.
21
4.2.2. Evidencia de la validación basada en la estructura interna del Instrumento.
Se procedió al Análisis de Alfa de Cronbach (Ver Métodos Estadísticos y Resultados).
4.2.3. Evidencia de la validación basada en la Estructura interna del Instrumento.
Se procedió al Análisis Factorial Exploratorio (Ver Métodos Estadísticos y Resultados).
4.2.4. Evidencia basada en la correlación con otras variables.
Teniendo en cuenta que no existen escalas similares validadas en español, se llevó a cabo la
correlación con otras escalas que reflejaran la validez de constructo y de criterio, en razón a
medidas que definan clínicamente el cuadro clínico malformativo, u otras medidas que reflejaran
la calidad de la dinámica familiar. Es así como la escala se correlacionó con:
4.2.4.1. Carga económica.
Ingresos familiares: se diseñó una tabla de rangos de ingresos económicos familiares según los
ingresos de la familia basados en Salarios Mínimos Legales Vigentes (SMLV), y se pidió a los
encuestados que estimaran la proporción de los ingresos que era destinada al cuidado del
enfermo (niño con malformación).
4.2.4.2. Funcionalidad familiar.
Se determinó el grado de funcionalidad (o disfunción) de la familia a través del APGAR familiar.
El APGAR22 familiar es una escala que evalúa la satisfacción de un individuo con las relaciones
familiares. Consiste en 5 parámetros de funcionalidad familiar: Adaptación, Participación,
Crecimiento, Afecto y Recursos (33). Las opciones de respuesta de la escala fueron planeadas
22
para definir la frecuencia de sentimiento de satisfacción con cada parámetro. La escala toma
aproximadamente 5 a 10 minutos para completarse y se administra preferiblemente a la cabeza
femenina de la familia (34). Las propiedades psicométricas de la escala han sido ampliamente
evaluadas (35), así como su utilidad clínica (36,37).
4.2.4.3. Soporte Social.
La red social alrededor del cuidador principal del afectado se midió a través del Cuestionario de
Apoyo Social (NSSQ23). El cuestionario de apoyo social – NSSQ mide múltiples componentes
de soporte social en un formato que permite a los entrevistados listar y evaluar su propia red de
soporte social (soporte emocional y soporte tangible) (38). Las propiedades psicométricas de la
escala han sido evaluadas ampliamente en contextos clínicos (39,40). Su aplicación es sencilla y
no requiere entrenamiento especial. Los autores proveen un el sitio de internet de la prueba la
versión en Español.
4.2.4.4. Desarrollo psicomotriz.
El impacto de la patología en el niño afectado se evaluó en razón a su desarrollo psicomotriz a
través de la Escala Abreviada de Desarrollo (EAD). La EAD24 valora el desarrollo de los niños
entre 0 a 84 meses y consta de 4 áreas: motora gruesa, motriz fina adaptativa, audición y
lenguaje y desarrollo personal social. Cada una de las áreas es valorada por ítems específicos
para cada rango de edad, usando una escala de medición nominal dicotómica (ausente-presente).
Los parámetros normativos de la escala correspondieron a los parámetros resultantes del proceso
de validación del instrumento llevado a cabo en Colombia (41,42). La EAD es el instrumento
23
NSSQ: acrónimo del original en inglés: Norbeck Social Support Questionnaire. No se incluye la escala en el presente documento debido a su extensión. Está disponible a solicitud.
24
que se debe utilizar en Colombia para evaluar y detectar las alteraciones del crecimiento y
desarrollo en el menor de 10 años (43). El instrumento es de amplio uso entre los médicos que
atienden población pediátrica y requiere un entrenamiento mínimo. Aunque su aplicación es
sencilla requiere de un periodo de observación de al menos 20 minutos por niño.
De acuerdo al constructo de la IOFS se presupone que un alto impacto en la familia por la
presencia de la enfermedad congénita (puntajes bajos de la IOFS), se correlaciona con: una
familia funcionalmente alterada (puntajes de APGAR familiar bajos), pobre soporte social
(puntajes bajos en la NSSQ) y con el grado de alteración del desarrollo psicomotriz del afectado
(si este existe). Se procedió por tanto a correlacionar los puntajes de las diversas escalas con el
fin de dar sustento a la validez de constructo. Para esta validación se utilizó la correlación
producto momento de Pearson (31). Los detalles se aprecian en la sección de métodos
estadísticos.
4.3.Criterios de Inclusión y Exclusión. Las características de las familias incluidas en el
estudio se definieron según los criterios de inclusión.
4.3.1. Criterios de Inclusión:
4.3.1.1. Familias con un hijo afectado por Malformación Congénita Mayor25
4.3.1.2. El hijo afectado debe ser: Hijo(a) único afectado por la Malformación
Congénita Mayor26.
4.3.1.3. Tener edad entre 0 y 84 meses27.
4.3.1.4. El cuidador principal28 debe ser uno de los padres biológicos29 del afectado.
25
Malformación Congénita Mayor según se definió en el marco teórico.
26
La presencia de otro hijo afectado por malformaciones congénitas podría hacer cambiar la percepción de la enfermedad, aspecto que puede ser corroborado en un trabajo que pretenda determinar la validez de dicha hipótesis. En el presente trabajo se considera la restricción a un hijo único con el fin de determinar el impacto absoluto de la enfermedad en la familia.
27
