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CIRUGÍA
y
CIRUJANOS
Ó
rgano
de
difusión
científica
de
la
Academia
Mexicana
de
Cirugía
Fundada
en
1933
CASO
CLÍNICO
Quiste
broncogénico
en
cuello.
Reporte
de
un
caso
y
revisión
de
la
bibliografía
Ana
Lilia
Nolasco-de
la
Rosa
∗,
Luis
Alberto
Nu˜
nez-Trenado,
Edgardo
Román-Guzmán
y
Christian
Ezequiel
Chávez-Villica˜
na
ServiciodeCirugía,InstitutoSeguridadSocialdelEstadodeMéxicoyMunicipios(ISSEMyM),CentroMédicoEcatepec,Ecatepec, EstadodeMéxico,México
Recibidoel16deoctubrede2014;aceptadoel27deenerode2015 DisponibleenInternetel11deagostode2015
PALABRASCLAVE Quistebroncogénico; Radiografíadetórax; Tomografía computada; Cuello; Tórax Resumen
Antecedentes: Elquistebroncogénicoesunamalformacióndelaporciónventraldelintestino primitivo,limitadaporepiteliobronquial,quegeneraalteracioneseneldesarrollodelárbol traqueo-bronquial.Puedenserúnicosomúltiplesygeneralmenteestánconfinadosaunpulmón omediastino,raravezacuelloytejidocelularsubcutáneo.
Objetivo: Sereportaelcasodeunapacientede9a˜nosdeedad,concuadrode4a˜nosde evo-lucióncaracterizadoportumordecrecimientolentoenelhemicuelloizquierdo,asintomática. Laradiografía detórax, elultrasonidodecuello ylatomografía decuelloytórax permitie-rondescartaralgunaotralesión;selerealizóreseccióncompletayelestudiohistopatológico confirmoeldiagnósticodequistebroncogénico.
Conclusión: Lasintomatologíadeunquistebroncogénicosedebealacompresióndeestructuras vasculares,digestivasoaéreas,asícomodelainfeccióndelquiste,tama˜noylugardelmismo; eltratamientodeeleccióneslaresecciónquirúrgicaaunsiendoasintomático.
©2015AcademiaMexicanadeCirug´ıaA.C.PublicadoporMassonDoymaM´exicoS.A.Esteesun art´ıculoOpenAccessbajolaCCBY-NC-NDlicencia(
http://creativecommons.org/licencias/by-nc-nd/4.0/). KEYWORDS Bronchogeniccyst; ChestX-ray; Computed tomography; Neck; Chest
Neckbronchogeniccyst.Casereportandreviewoftheliterature
Abstract
Background: Bronchogeniccystisamalformationoftheventralportionoftheintestine,which islimitedbybronchialepitheliumandproducesalterationsinthedevelopmentofthe tracheo-bronchialtree.Theymaybesingleormultiple,andareusuallyconfinedtoonelungortothe mediastinum,rarelytotheneck,whichisasubcutaneoustissue.
∗Autorparacorrespondencia.Edificio14entradaCdepartamento102.EntrePoniente152yNorte35.UnidadLindavistaVallejo.Gustavo AMadero,México,DistritoFederal.C.P.07720.México.Tel.:+5567-3524.
Correoelectrónico:[email protected](A.L.Nolasco-delaRosa). http://dx.doi.org/10.1016/j.circir.2015.06.026
0009-7411/©2015AcademiaMexicanadeCirug´ıaA.C.PublicadoporMassonDoymaM´exicoS.A.Esteesunart´ıculoOpenAccessbajolaCC BY-NC-NDlicencia(http://creativecommons.org/licencias/by-nc-nd/4.0/).
Objective:The case ofa9year oldgirlis reported,who presented witha clinicalpicture characterizedbyaslow-growing,asymptomatictumourontheleftsideoftheneckof4years onset.ChestX-ray,neckultrasoundandcomputedtomography oftheneckandchestruled outany otherinjury. A completeresectionwas performed,andthe histopathological study confirmedthediagnosisofbronchogeniccyst.
Conclusion:Thesymptomatologyofabronchogeniccystisduetothecompressionofthe vas-cular,digestiveorairstructures,aswellasitssize,infectionandlocation.Thetreatmentof choiceisasurgicalresection,evenwhenasymptomatic.
©2015AcademiaMexicanadeCirug´ıaA.C.PublishedbyMassonDoymaM´exicoS.A.Thisisan openaccessarticleundertheCCBY-NC-NDlicense(
http://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/).
Antecedentes
Elquistebroncogénico esunamalformacióndelaporción ventral del intestino primitivo, originando una alteración broncopulmonar.Dichapatologíasepresentaentrelaquinta yladecimosextasemanasdegestación, queescuando el intestinoprimitivosedivideendorsal,que originael esó-fago, y la porción ventral, que a su vez origina la yema pulmonar,yelárboltraqueo-bronquial.Porende,elquiste esunayemapulmonarectópicaquepuedeonotener rela-cióncon elárboltraqueo-bronquial,perosinincorporarel tejidomesenquimatoso1,2.Porsulocalización,sedividenen
mediastinalesy parenquimatosos, siendo losprimeros los másfrecuentes, aproximadamente86% delos casos; pue-denserúnicosomúltiples,serasintomáticososintomáticos deacuerdoconsucercaníaconlavíaaérea.Cuandoson sin-tomáticospuedenmanifestarseconcuadrosdeinfecciones aéreas frecuentes, estridor, sibilancias, disfonía y dificul-tadrespiratoria. Cuandola lesiónse separadesu origen, puede tenerotras localizaciones y presentarseen cuello, pericardio,paravertebralysubpleural3.Generalmenteson
asintomáticosymuypocossondiagnosticadosenelperiodo neonatal3;el quiste broncogénico tieneepitelio columnar
ciliadocomolosbronquiosypuedecontenercartílago, mús-culosyglándulasmucosas3,4.
Caso
clínico
Sepresenta el caso deuna paciente de 9a˜nos,producto delagestai,embarazodeevoluciónnormal,obtenidapor cesáreaalas40semanasdegestación,conadecuadopeso ytalla al nacer,APGAR 8/9, sinalteración enel desarro-llo;niega alérgicos. La paciente inicióla afeccióna los5 a˜nosdeedad,conaumentodevolumenenlaregión late-ralizquierdadecuello. Una˜noprevioa acudiral hospital selerealizóaspiracióndelalesión,mencionandola fami-liarquese manejócomo higromaquístico perosincontar con el reporte de patología. Posteriora la aspiración del quiste,lapacienteinicióconrinorrea,epiforaypruritoen elpaladar; niegancuadros infecciososfrecuentes, disnea, disfoníaodisfagia.Cuandosevaloró,seencontrócon ade-cuadacoloracióntegumentaria,faciesadenoidea,sindisnea niestridor,conadecuadahidratación,conepifora,rinorrea
Figura1 Radiografíadecuello.Nosevisualizalesiónenel cuellonienelmediastinooelparénquima.
hialina,faringesindescarga.Cuelloconlateralizaciónhacia la derecha poraumentode volumende8cmdediámetro entriánguloanteriordecuello,zonai-ii,desuperficie lisa, blanda,biendelimitado,sincambiosdecoloración,nofijo aplanosprofundos,conadenomegaliasdelcmenlazona ganglionaryugularii,iiibilateral;elrestodelaexploración fuenormal.Lasplacasdecuellonodelimitanlalesión.La tomografíadecuello demuestraunamasahomogénea,de paredesdelgadas,de7×6cm,pordelantedel esternoclei-domastoideoizquierdo;tiroidesnormal,ganglioscervicales yugularesbilaterales,peque˜nos,einflamatoriosconreporte detomografía:higromaquístico.Los rayosX detóraxcon mediastinocentral,sinmasasnicrecimientosganglionares mediastinales(fig.1).Elultrasonidocervicaldemostró tiroi-desderechanormal,izquierdapocovalorableporlamasa, la cual se reportó en el triángulo anterior de cuello, de 59×48×28mm con pareddelgada, heterogénea, avascu-lar,glándulasubmandibularyparótidaizquierdas,normales; carótidayyugularsinalteraciones,gangliosiiA,iiB,iii,iv,vA yvBbilateralespositivos,deaspectoinflamatorio;reporte ultrasonográficodequistebranquialyadenomegalias cervi-cales(fig.2).
Nivel III izq cuello
D1 = 45,6mm
1
2
Figura2 Ultrasonidodecuello.Seaprecianlesiónquísticay gangliosenniveliiidecuello.
Seenvióavaloraciónporalergología,quedeterminó res-puesta alérgicaal polvo e iniciómanejo con montelukast 10mg unoal día, loratadina10mg unatabletacada 24h, mometasonaspraynasalcon2disparosinhaladoscada24h. Sus laboratoriospreoperatoriosreportan leucocitos 7,730, hemoglobinade15.5g/dl,plaquetasde400,000,sinbandas, eosinófilos7%,tiemposdecoagulaciónnormales,eosinófilos enmoconasaldel50%,IgE232(normala60), antiestrep-tolisinas 10, proteína C reactiva 0, factor reumatoide 6, velocidaddesedimentaciónglobularde13(normal),glucosa 93mg/dl, creatinina 0.7mg/dl, albúmina 3.9g/dl copro-parasitoscópico en serie de 3 negativo, examen de orina normal.Selerealizóunabiopsia poraspiraciónconaguja finaobteniendo10ccdelíquidotransparente,mucoide,no fétido,elcualseenvióapatologíaysoloreportósincélulas neoplásicas.
Sellevóaprocedimientoquirúrgicoprogramado,elcual serealizóbajoanestesiageneral,conlapacienteen posi-cióndeRosier;serealizóincisióntransversa,sedisecaron colgajossuperiore inferior,seincidióplatisma,se diseca-ronmúsculospretiroideosparavisualizartiroides,lacualse apreciódeaspectoytama˜nonormales,aniveldemúsculo esternocleidomastoideoizquierdo se encontrólesión quís-ticade8×6cm,depareddelgada,conlíquidodeaspecto claro en su interior; así mismo se encontró dilatación de lavenayugular internayseudoaneurismadevenayugular externa, así como placasamarillaslongitudinales en zona deseudoaneurismayugularexterno,gangliosmenoresde1 cm,blandos;zonaganglionaryugulariiizquierda,se reali-zarondiseccióndelalesión,asícomoreseccióndeligadura delseudoaneurisma yugular externoy biopsia deganglios cervicales;secolocódrenajeblando.
Seiniciódietaalas2hdefinalizadoelprocedimiento qui-rúrgico.Sebrindóapoyoconoxígenohúmedointermitente, micronebulizacionescon esteroide, antibiótico y analgési-cos,ademásdesumanejoantialérgico.
Presentóadecuadaevoluciónclínica,sindisnea,disfonía, estridornidisfagia,porloqueseegresóaldíasiguientedel procedimiento.
El reporte histopatológico demostró lesión quística de 6×4×2 cm, superficie externa café clara; la interna de color café oscura. Pared delgada, lisa, con material
gelatinosoblanco en su interior; así como, dilatación de yugularexternasinlesionesasociadasquesereportacomo: quistebroncogénico.
Lapacientesevalorómensualmenteyalos5mesesdel procedimiento quirúrgico se encuentra asintomática, con adecuadamovilidadcervical,sindisfagianidisfonía,ycon adecuadarespuestaalmanejoantialérgico.
Discusión
De acuerdo a Kumar et al., el quiste broncogénico fue descrito por primera vez por Blackader en 1911. Sin embargo,nofuehasta1948cuandoMaierrealizólaprimera resección quirúrgica5. El quiste broncogénico es
rema-nentedelintestinoprimitivo,secundarioamalformaciones traqueo-bronquiales. Bush, en el 20016, lo nombró como
malformacióncongénitapulmonaryrepresentadel14al22% delasmalformacionescongénitaspulmonaresyel10%delas mediastinales.
Los quistes broncogénicosgeneralmenteestán comuni-cadosconelárboltraqueobronquialatravésdeunbronquio accesorioo bien esófago. Pueden ser únicos o múltiples, asintomáticoso sintomáticos, ycuando se encuentran en el cuello pueden estar asociados a alguna malformación vertebral3,6.Aproximadamentedel65al86%son
mediasti-nales(mediastinomedioyposterior),ydeestospuedenser adyacentesalterciodistaldelatráqueaobiencercanosal bronquioprincipal;deahíquesepuedensubdividiren peri-carinales(52%),paratraqueales(19%),paraesofágicos(14%) yretrocárdicos(9%),ylamayoríasonderechos3.
La mayoría son asintomáticos, pero cuando presentan síntomassedebealacomunicaciónconlatráquea,ala com-presióndelesófago(disfagia),alasinfeccionesrecurrentes (75% de los casos), a hemoptisis como único síntoma, fiebre,tos,arritmiascardíacas,insuficienciacardíaca dere-cha,pericarditisrecurrenteo compresióndelavena cava superior7.Laslocalizacionespocousualesson:cuello,
peri-cardio,cavidadabdominaly,subcutáneos.Aunsiendomás frecuentesenelmediastino,enocasionesnosonvisiblescon la telerradiografía detórax, pero puede apreciarse como tumormediastinal ohiliar; losintrapulmonares se visuali-zanmásfrecuentemente enlóbulosinferiores(75%de los casos).Cuandonoesposiblevisualizarla lesión,la tomo-grafíacomputarizadadecuellootóraxdemuestraenel50% deloscasoslapresenciadelesiones,debordesdefinidos, pared delgada y densidad de líquido8 (---20 a +20UH); el
otro50%demuestradensidad mucoide.Deacuerdocon el tama˜nopuedeonocomprimirestructurascomoesófago y tráquea,ocondicionaratelectasias.Tambiénesposible rea-lizarresonanciamagnéticanuclear;losquistessemuestran como lesioneshipointensas en T1e hiperintensas en T28.
Histológicamente,losquistesbroncogénicospresentanuna pareddelgada (cuando no estáninfectados), con epitelio columnarciliar,similaralquecubrelosbronquios.Además, puedencontenercartílago,músculos,tejidonerviosoo glán-dulas bronquiales,que contiene líquido claro o mucoso3,9
(figs.3y4).
Los quistesbroncogénicosdebendiferenciarse deotras masasdemediastinomedioyposterior(Bush,2001),como bocio, teratomas, tumores (tímicos, germinales y neu-rogénicos), y secuestros pulmonares, así como hernias
Figura3 Microfotografíadelapareddelquiste,quedestaca elepiteliociliadodelaparedinternadelquiste.
Figura 4 Epitelio respiratorio que recubre el interior del quiste;se aprecian glándulasmucosas. Tinción hematoxilina-eosina.
diafragmáticas,linfagiomas,hemangiomas,duplicación eso-fágica,quistesdepericardio,quisteentérico.
El tratamiento aun en pacientes asintomáticos es quirúrgico para evitar complicaciones como infecciones pulmonares, compresión de estructuras y transformación maligna. Tiene una mortalidad del 100% sin tratamiento quirúrgico10.
Resultados
Cuando se tiene un paciente neonato o pediátrico con síntomasrespiratoriosrecurrentes,comotos,estridor, neu-monías,sibilancias,sedebepensarenlaposibilidaddeuna malformacióndelárboltraqueobronquialseacualsea.Seha mencionadoquesonpredominantementetorácicos (medias-tinalesypulmonares),perotambiénpuedenpresentarseen cuello,tejidocelularsubcutáneo,oserparaesternales.La clínica,laplacadetórax,latomografíadecuellootórax,así comoultrasonidodecuello(segúnsealalocalización),nos
permitenidentificarlalesión,suextensión,ydiferenciarse dealgunasotraslesionespulmonares,einclusivesepuede diagnosticarenelultrasonidofetaldealtaresolución11.El
diagnóstico definitivo eshistopatológico aldemostrar que las paredes están revestidas de epitelio columnar ciliar (bronquial)3,9 con líquido claro en su interior o mucoide,
inclusive puedeserverdosoy,enla mayoríadeloscasos, elcultivoesnegativo12,13.Cuandoseinfecta,los
microorga-nismosaisladosgeneralmentesonPseudomonaaeruginosa, Klebsiellapneumoniae,Aspergillusfumigatusy Streptococ-cusviridans14.
Conclusiones
La importanciade lapresentacióndel caso radicaen que los tumores cervicales que se presentan en edad pediá-tricanosiempresonhigromasquísticos.Tantolapresencia de infecciones de vías aéreas frecuentes, como de sínto-masobstructivostantodigestivoscomorespiratoriosdeben orientarnosdelapresenciadeunamalformacióndelárbol traqueobronquial. Apesarque la mayoríade ellosson de localización torácica,lapresencia deuntumorencuello, subcutáneo,muscular, debehacernospensarenla presen-ciadeunquistebroncogénicoyasí brindarel tratamiento enetapasmástempranas,cuandolalesiónesmáspeque˜na, yaqueenel2%deloscasossepresentasangrado,infección, obstruccióndevía aéreaodigestivaobienun adenocarci-noma.
Conflicto
de
intereses
Losautoresdeclarannotenerningúnconflictodeintereses.
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